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Korean J Med > Volume 83(4); 2012 > Article
식도 점막하 도관 선종 1예

Abstract

식도 점막하 도관 선종은 드문 질환으로 대부분의 식도선종과는 달리 바렛식도 없이 식도 고유선에서 발생한다. 위 내시경을 통한 육안적 검사로는 감별진단이 어려우며 내시경 초음파에서 낭종 외벽이 두껍거나 낭종내 격막이 관찰되면 의심해 볼 수 있다. 특징적인 조직소견은 낭종 내부 도관 상피세포와 외부 근 상피세포로 이루어진 두층 구조를 가진 조직이 증식한다는 점이다. 본 증례는 건강검진에서 우연히 발견된 식도 점막하 병변을 내시경적 절제술을 시행하여 도관 선종을 진단하였고 국내에 보고된 바 없어 문헌고찰과 함께 보고하는 바이다.

An esophageal submucosal gland duct adenoma is a rare benign disease. We report a 58-year-old man who presented with an esophageal submucosal tumor on health screening endoscopy. The endoscopic examination showed a round elevated lesion with central depression at the mid-esophagus. On endoscopic ultrasonography, an anechoic lesion with some hyperechoic septal structures measuring 8 mm in the largest diameter was observed in the third layer. We resected the lesion endoscopically. Histologically, there were several dilated gland ducts, with proliferation of the inner epithelial and outer myoepithelial cell layers. These findings were compatible with a submucosal gland duct adenoma of the esophagus. (Korean J Med 2012;83:476-479)

서 론

최근 내시경 검사가 증가하면서 무증상 환자에서 식도 점막하 병변의 발견이 증가하고 있다. 식도 비상피성 양성종양은 평활근종이 가장 흔하고 그 외에 혈관종, 지방종, 섬유종, 림프관종, 과립세포종, 신경섬유종, 골연골종 등이 있다[1].
식도 점막하 도관 선종은 드문 비상피성 양성종양으로 대부분 식도 선종은 바렛식도와 연관되지만 도관 선종은 바렛식도 없이 점막하 고유선(proper gland)에서 발생한다[2]. 전세계적으로 20예 이하가 알려져 있으며 국내 보고는 현재까지 없다.
저자들은 건강검진에서 발견된 식도 점막하 병변을 내시경적 절제술로 제거하여 도관 선종을 진단하였기에 문헌고찰과 함께 보고한다.

증 례

환 자: 58세, 남자
주 소: 특이 증상 없음.
현병력: 건강검진 목적으로 시행한 상부위장관 내시경 검사에서 식도 점막하 병변이 발견되어 초음파 내시경 위해 소화기내과에 의뢰됨.
과거력 및 사회력: 특이사항 없음.
진찰 소견: 전신상태는 건강해 보였으며 생체 징후는 혈압 110/70 mmHg, 체온 36.5℃, 맥박 78회/분, 호흡 20회/분으로 안정적이었다. 진찰 소견에서 특이소견은 없었다.
검사 소견: 혈색소 14.7 g/dL, 백혈구 8,200/mm3, 혈소판 230,000/mm3이었으며, 혈청생화학 검사에서 혈중 요질소 12.3 mg/dL, 크레아티닌 0.5 mg/dL, 총 단백 6.7 g/dL, 알부민 4.1 g/dL, AST 21 IU/L, ALT 17 IU/L, 혈당 79 mg/dL, 콜레스테롤 227 mg/dL으로 정상이었고, 혈액응고검사에서 프로트롬빈 시간은 11.4초(130%)로 정상이었다.
내시경 검사 및 내시경 초음파 검사: 상부위장관 내시경소견은 앞니에서 30 cm 중부 식도에 1 cm 직경의 첨부의 함몰을 동반한 원형의 완만하게 융기된 점막하 병변이 관찰되었고 바렛식도는 보이지 않았다. 병변은 정상 점막으로 덮여 있었으며 생검겸자로 압박 시 쿠션 징후는 양성이었다. 내시경초음파 소견은 최대 직경 8 mm 크기의 무음영 병변이 점막하층에서 관찰되었고 중심부에 고음영의 격막이 관찰되었다(Fig. 1).
치료 및 경과: 무음영 병변이 있으면서 중심부 격막이 관찰되는 비전형적 예로 판단되어 조직학적 확진이 필요하다고 생각하였으며, 환자가 종양 제거를 원하여 내시경적 절제를 시행하였다. 내시경 선단에 투명캡을 장착하고 병변을 흡입하여 올가미로 제거하였고 시술 시간은 3분 정도 소요되었다. 병리 소견은 낭종들과 낭종 내부 표피 세포층과 외부근 상피 세포층의 증식이 점막하층에 관찰되었고 확대하면 세포질내에 호산구 침윤이 관찰되었다. 면역조직화학 염색에서 근 상피 세포는 SMA (smooth muscle actin)에서 양성이었다(Fig. 2). 조직소견으로 식도에 발생한 점막하 도관 선종을 진단하였고 절제면은 음성이었다. 6개월 후 시행한 내시경검사에서 병변을 제거한 반흔이 관찰되었고 조직검사결과 이상소견은 없었다(Fig. 3).

고 찰

식도 점막하 분비샘은 1805년 Schmidt의 기술 이후 여러 연구들에 의해 그 존재가 알려져 왔고 이소성 위점막에서 발견되는 표층 분비샘과는 다르게 점막 하층에 위치하며 입술 소타액선의 연장이라고 생각되고 있다[3]. 점막하 분비샘에서 발생한 도관 선종은 점막하 종양에서 유경성 용종까지다양한 형태로 나타나며 육안적 또는 생검겸자를 통한 조직검사 만으로는 다른 양성 종양들과 구분하기 어렵다[2].
병리 소견은 특징적으로 낭종 내부 도관 상피세포와 외부근 상피세포로 이루어진 두 층 구조를 지닌 조직이 증식한다[4]. 도관 선종은 증식양상에 따라 세 가지 종류로 분류할 수 있다[4]. 유두성 타액선종(silaladenoma papilliferum)은 유두상 관상증식이 대부분이고[5], 장액성 낭선종(serous cystadenoma)은 낭포상 증식이 대부분이며[6], 다형성 선종(pleomorphic adenoma)은 근 상피세포 증식이 대부분이다[7]. 본 증례는 도관 상피의 유두상 증식은 잘 관찰되지 않고 낭포상 증식이 대부분이기 때문에 장액성 낭선종에 해당된다.
내시경 초음파는 점막하 도관 선종 진단에 도움이 된다. 증식한 도관은 낭종으로 관찰되고 선종의 유두상, 관상 증식은 저에코의 병변으로 두 번째 층과 세 번째 층에서 관찰된다. 내시경 초음파 소견만으로는 다른 양성 종양들과 감별진단이 어렵지만 유두상 관상 증식이 저명하면 낭종 외벽이 비대칭적으로 두껍게 나타나고 본 증례처럼 유두상, 관상 증식은 덜하고 낭종성 변화가 더 저명하면 낭종내 격막으로 관찰될 수 있다. 그리고 점막하 병변 형태로 나타나는 식도암은 낭종성 변화가 거의 없기 때문에 내시경 초음파 소견으로 악성을 구분할 수 있다[8].
악성화는 1예에서 보고되었는데 Endoh 등[9]은 식도 중부의 궤양성 병변에서 선암을 진단하였고 수술 후에 조직검사에서 식도 고유선종에서 기원한 선암이라 보고하였다. 이는 형태적으로 식도 점막하 병변과는 구분되지만 점막하 도관선종이 악성화될 수 있음을 보여준다.
도관 선종은 육안적으로는 감별진단이 어렵기 때문에 조직검사에서 낭종 내외 두층의 조직 증식이 관찰되거나 내시경 초음파에서 낭종내 격막 또는 외벽이 비대칭적으로 두꺼워진 소견이 관찰되면 가능성을 고려해야 하겠다. 저자들은 건강검진에서 발견된 식도 점막하 병변을 내시경적 절제술로 제거하였고 국내에 보고된 바 없는 드문 양성종양인 도관 선종을 진단하였기에 문헌고찰과 함께 보고하는 바이다.

REFERENCES

1. Fockens P, Bartelsman JF, Tytgat GN. Benign and malignant esophageal tumors other than squamous and adenocarcinoma. Gastrointest Endosc Clin N Am 1994; 4:791–801.
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2. Rouse RV, Soetikno RM, Baker RJ, Barnard IC, Triadafilopoulos G, Longacre TA. Esophageal submucosal gland duct adenoma. Am J Surg Pathol 1995; 19:1191–1196.
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3. Hopwood D, Coghill G, Sanders DS. Human oesophageal submucosal glands: their detection mucin, enzyme and secretory protein content. Histochemistry 1986; 86:107–112.
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4. Kawai M. Submucosal gland duct adenoma of the esophagus, report of a case. Stomach Intestine (Tokyo) 2008; 43:310–316.


5. Akinori S, Takaaki M, Chiho O, et al. A case of sialadenoma papilliferum of the esophagus. J Dig Endosc 2005; 17:322–325.
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6. Tsutsumi M, Mizumoto K, Tsujiuchi T, et al. Serous cystadenoma of the esophagus. Acta Pathol Jpn 1990; 40:53–155.
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7. Banducci D, Rees R, Bluett MK, Sawyers JL. Pleomorphic adenoma of the cervical esophagus: a rare tumor. Ann Thorac Surg 1987; 44:653–655.
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8. Agawa H, Matsushita M, Kusumi F, Nishio A, Takakuwa H. Esophageal submucosal gland duct adenoma: characteristic EUS and histopathologic features. Gastrointest Endosc 2003; 57:983–985.
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9. Endoh Y, Miyawaki M, Tamura G, Watanabe H, Motoyama T. Esophageal adenocarcinoma that probably originated in the esophageal gland duct: a case report. Pathol Int 1999; 9:156–159.
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Endoscopic findings of the subepithelial lesion. (A) The endoscopic view revealed a round elevated lesion with central depression at the mid-esophagus. (B) EUS showed a well-circumscribed 8-mm-diameter anechoic lesion with a septal hyperechoic component in the third layer.
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Figure 1.
(A) Microscopically, the resected specimen revealed an esophageal submucosal adenoma consisting of several dilated gland ducts with proliferation of the inner epithelial and outer myoepithelial cell layers (H&E, × 400). (B) Immunohistochemical analysis revealed SMA-positive myoepithelial cells (× 400).
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Figure 2.
Follow-up endoscopy 6 months after the endoscopic resection showed an ulcer scar at the mid-esophagus.
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Figure 3.
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