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특발성 호산구성 담낭염 1예

Abstract

Eosinophilic cholecystitis is a rare form of cholecystitis that is clinically indistinguishable from the predominant form of calculous cholecystitis. Histologically, it is characterized by a dense, transmural leukocyte infiltrate composed of more than 90% eosinophils. A 60-year-old woman complained of right upper quadrant pain. She had no allergic or medicine history. An abdominal CT scan revealed thickened gallbladder wall but no cholelithiasis, and a cholecystectomy was performed. Histologic examination showed transmural eosinophilic infiltration of the gallbladder wall. (Korean J Med 79:177-180, 2010)

서 론

호산구성 담낭염은 1949년 Albot 등1)이 처음 기술하였고, 빈도는 약 1% 이내로 보고되며, 전신적인 알레르기 질환없이 담낭조직에 호산구가 침윤하는 드문 질환이다2). 원인은 완전히 밝혀지지 않았지만, 기생충 감염, 과호산구증가 증후군(hypereosinophilic syndrome), 담석, 알레르기 질환, 약물 등이 이 질환을 유발할 수 있다고 알려져 있다3,4). 임상증상으로는 일반적인 담낭염과 구분이 되지 않으며 방사선학적 소견도 비특이적이어서 수술 후 진단을 내리게 되는 경우가 대부분이다2,5). 이에 저자들은 상복부 통증으로 내원한 환자에서 담낭절제술을 시행 후 호산구성 담낭염으로 진단된 1예를 경험하였기에 보고한다.

증 례

환 자: 60세, 여자
주 소: 3일 전부터 시작된 우상복부 통증
과거력 및 현병력: 과거력상 1개월 전에 소화불량으로 상부 위장관 내시경검사를 시행받은 후 미란성 위염으로 약물치료 받은 것 이외에 특이소견 없었으며 3일 전부터 소화불량 및 우상복부 불편감이 간헐적으로 있다가 병원 방문 5시간전부터 통증이 심해졌다.
가족력 및 사회력: 흡연이나 음주는 하지 않았고, 알레르기 질환이나 기생충 감염도 없었다. 특이가족력도 없었다.
진찰 소견: 내원 당시 활력징후는 혈압 120/80 mmHg, 맥박수 70회/분, 호흡수 20회/분, 체온 36.5℃였으나 2시간 후 체온이 38℃로 상승하였다. 신체검사에서 급성 병색을 보였고, 의식은 명료하였다. 공막의 황달 소견은 관찰되지 않았고 흉부청진에서 호흡음은 정상이었으며, 심잡음은 없었다. 복부촉진에서 우상복부에 압통이 있었으나 반발통은 없었고, 장음은 정상으로 들렸다. 이외의 이학적 검사상 특이소견은 없었다.
검사실 소견: 말초혈액검사에서 백혈구 4,800 mm3 (호산구 25%), 혈색소 12.1 g/dL, 혈소판 183,000 mm3였다. 혈청 생화학 검사에서 총 단백 6.93 g/dL, 알부민 3.93 g/dL, 총 빌리루빈 0.6 mg/dL, 직접 빌리루빈 0.3 mg/dL, AST 287 IU/L, ALT 119 IU/L, γ-GTP 592 IU/L, BUN 16.1 mg/dL, creatinine 0.83 mg/dL이었고, 혈청 전해질은 모두 정상이었다. 소변검사에서 특이소견은 없었다. 대변 충란 검사는 음성이었고, 간흡충에 대한 면역혈청학적인 검사는 시행하지 않았다.
방사선학적 소견: 단순 흉부 방사선 및 복부 방사선 검사는 정상소견이었다. 복부 초음파에서 담낭벽이 비후되어 있었으나 담석은 관찰되지 않았고(그림 1), 복부 전산화단층촬영에서(그림 2) 간외담관의 경한 확장 및 담낭 주변에 액체저류가 관찰되었다. 자기공명 췌담관 조영술에서도 담낭벽의 비후 이외 특이소견은 보이지 않았다.
치료 및 임상경과: 급성 비결석성 담낭염으로 진단하고 경피적 담낭 배액술 및 복강경 담낭 절제술을 시행하였다. 절제한 담낭의 조직소견은 담낭벽 전 층에 광범위한 호산구 침윤이 관찰되었다(그림 3). 환자는 수술 후 호전되어 현재 외래에서 추적관찰 중이며 추적 혈액검사에서 말초혈액 호산구 증가증은 나타나지 않았다.

고 찰

호산구성 담낭염은 담낭조직에 호산구 침윤을 특징으로 하는 매우 드문 질환으로 1949년 Albot 등1)에 의해 처음으로 기술된 이후 지금까지 26예가 보고되었다. 호산구성 담낭염의 빈도는 Fox 등2)은 0.5%, Terada 등3)은 1%, Dabbs 등6)은 6.4% 라고 보고하였으며 남성보다는 여성과 아프리카계 미국인에서 많이 발생한다고 한다4). 일반적으로 급성 담낭염은 담석에 의한 담낭의 만성폐쇄때문에 담낭 내의 담즙이 정체되고 담낭점막의 손상이 일어나며 결과적으로 세포 내 효소의 유리, 염증성 매개체의 활성화와 함께 혈관의 부전과 담낭의 운동성에 이상이 발생하기 때문이라고 알려져 있다6). 호산구성 담낭염의 경우에도 담석이 담낭을 자극하여 국소적 알레르기반응을 일으키며 담낭 내에 호산구의 침윤을 초래하여 염증을 발생시킨다고 보고하였다2,7). 그러나 지금까지 보고된 증례(표 1)를 분석해보면 약 30%에서만 담낭석이 동반되었을 뿐 나머지는 동반되지 않았다. 따라서 호산구성 담낭염은 담낭석의 국소적 알레르기반응 이외의 다른 원인이 여기에 작용하리라 생각할 수 있겠다.
지금까지 알려진 원인으로는 기생충 감염, 과호산구증가 증후군(hypereosinophilic syndrome), 담석, 알레르기 질환, phenytoin, erythromycin, cephalosporin, herbal medications같은 약물 등이 있다3,4). 호산구성 담낭염으로 진단된 24예에 대한 문헌고찰을 한 결과(표 1) 남자에서 많이 발생하였으며 나이는 17세에서 77세였으며 평균 연령은 41세였다8,9). 알레르기 병력은 pethidine과 penicillin에 알레르기 반응이 있는 2예와 기관지 천식 1예를 제외하고는 없었다. 말초혈액의 호산구는 8예에서 증가되어 있었다. 담낭석은 8예에서 동반되어 있었고, 그 중 여성이 5예 남성이 3예였으며 총담관석은 1예에서 동반되었다. 폐쇄성 황달이 발생한 경우는 8예였으며, 이 중 담석은 1예에서만 동반되었을 뿐 나머지는 동반하지 않았다. 본 증례는 기생충에 대한 피부검사 및 혈청검사를 시행하지 않았지만 수술 시 담도계에서 기생충 및 담석을 발견하지 못하였고, 분변검사 음성 및 민물고기를 먹은 기왕력이 없다는 점 등으로 미루어 봤을 때 기생충 및 담석에 의한 호산구성 담낭염의 가능성은 낮은 것으로 생각된다. 복부 전산화 단층촬영에서 간외담관의 경한 확장이 관찰되어 담관염의 가능성은 배제할 수 없으나 복부 초음파, 전산화 단층 촬영, 자기공명 췌담관 조영술 및 경피적 담낭 배액술 검사에서 담관석은 관찰되지 않았다. 담즙오니에 의한 담낭염이 생길 수도 있으나 이 경우 말초혈액의 호산구 증가 및 담낭벽의 호산구 침윤이 나타나지 않기 때문에 담즙오니가 원인이라고 생각할 수는 없겠다.
호산구성 담낭염은 호산구성 위장관염(eosinophilic gastroenteritis)5), 호산구성 간염10) 등과 같은 질환들과 병발할 수 있으며 호산구가 담관계만을 침윤하여 황달과 함께 담낭염이 발생하였을 때를 호산구성 담관염(eosinophilic cholangitis)이라 하는데 호산구성 위장관염의 변이형이라 하였다5,11). 소수의 증례에서 호산구성 위장관염이 호산구성 담낭염의 발병 전이나 동시에 발생하였으며 이후에 발생한 예도 있었다9). 본 증례는 간 수치의 상승만 있었고, 위장관염의 증상은 나타나지 않았다.
임상증상은 발열, 오한, 우상복부 통증, 오심, 구역, 식욕부진 등으로 일반적인 급성 담낭염과 구분이 어렵고 검사실 소견, 이학적 검사 및 방사선학적 소견도 비특이적이기 때문에 수술 후 진단을 내리게 되는 경우가 6,11). 조직학적으로 호산구성 담낭염은 담낭 벽의 전 층에 조밀한 백혈구의 침윤이 있고, 이 중 90% 이상이 호산구로 구성되면 진단할 수 있다2,6). 치료는 일반적인 담낭염이 항생제와 담낭 절제술을 시행해야 하는 반면 호산구성 담낭염은 담낭 절제술 외 과호산구증가 증후군으로 인한 호산구성 담낭염의 경우는 스테로이드 치료5)가 기생충감염에 의한 경우는 praziquantel과 같은 항기생충약물 투여가10) 필요할 수 있다.
본 증례는 수술 후 말초혈액의 호산구가 정상화되어 과호산구증가 증후군으로 인해 생긴 호산구성 담낭염이라고 생각할 수도 없으며 지금까지 알려진 유발 약물 복용력 및 알레르기 질환의 병력도 없는 등 특별한 원인 인자를 찾지 못하였다. 이에 저자들은 수술 후 호전된 특발성 호산구성 담낭염 1예를 경험하였기에 문헌고찰과 함께 보고하는 바이다.

REFERENCES

1. Albot G, Poilleux C, Olivier C, Libaude H, Cascarigny P. Les cholecystitis aeosinophiles. Presse Med 57:558. 1949.
pmid

2. Fox H, Malnwaring AR. Eosinophilic infiltration of the gallbladder. Gastroenterology 63:1049–1052, 1972.
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3. Terada T, Nakannma Y, Ohta G. Three cases of eosinophilic cholecystitis. Nippon Shokakibyo Gakkai Zasshi 84:118–122, 1987.
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4. Adusumilli PS, Lee B, Parekh K, Farrelly PA. Acalculous eosinophilic cholecystitis from herbal medicine: a review of adverse effects of herbal medicine in surgical patients. Surgery 131:352–356, 2002.
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5. Kerstein MD, Sheahan DG, Gudjonsson B, Lewis J. Eosinophilic cholecystitis. Am J Gastroenterol 66:349–352, 1976.
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6. Dabbs DJ. Eosinophilic and lymphoeosinophilic cholecystitis. Am J Surg Pathol 17:497–501, 1993.
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7. Rosengart TK, Rotterdam H, Ranson JH. Eosinophilic cholangitis: a self limited cause of extrahepatic biliary obstruction. Am J Gastroenterol 85:582–585, 1990.
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8. Kim YM, Lee DY, Lee JS. A case of eosinophilic cholecystitis associated with eosinophilic cholangitis and pancreatitis. Korean J Gastroenterol 35:664–670, 2000.


9. Jung YJ, Kim MH, Lee SY, Kim MK, Lee SS, Lee SK, Kim JS. A case of eosinophilic gastroenteritis associated with eosinophilic cholecystitis. Korean J Med 69(3 Suppl):S758–S762, 2005.


10. Kim ES, Ryu ST, Lee MH, Wi HS, Kim IH, Ahn SI, Kim CS. A case of eosinophilic cholecystitis with hepatitis associated with clonorchiasis. Korean J Med 69(Suppl 3):S912–S916, 2003.


11. Tenner S, Roston A, Lichtenstein D, Brooks D, Herlihy E, Carr-Locke D. Eosinophilic cholangiopathy. Gastrointest Endosc 45:307–309, 1997.
crossref pmid

Ultrasonographic findings. Gallbladder ultrasonography reveals mild thickening of wall. There is no evidence of gallstone.
/upload/thumbnails/kjm-79-2-177-13f1.gif
Figure 1.
Abdominal CT scan. This revealed thickened gallbladder wall and mild dilatation of the extrahepatic bile duct but no cholelithiasis.
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Figure 2.
Microscopic finding shows transmural eosinophilic infiltration (A, H&E stain, ×40; B, H&E stain, ×400).
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Figure 3.
Table 1.
Clinical features of the reported cases of eosinophilic cholecystitis in the literature
Characteristics Number of cases n=24 (%)
Gender
Male:Female 13:11
Age (range) 41.2 years (17~77)
Allergic History 3 (12.5%)
Eosinophilia 9 (37.5%)
Parasite 5 (20.8%)
Gallstone 8 (33.3%)
Bile Duct stone 1 (4.1%)
Obstructive jaundice 8 (33.3%)
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