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유방 농양 및 흉막염을 동반한 폐흡충증 1예

Abstract

폐흡충증은 덜 조리된 민물게나 가재에 있는 폐흡충증의 피낭 유충을 섭취하여 생기는 기생충 질환이다. 이는 감소하는 경향이지만 한국과 일본 등 유행하는 지역에서는 여전히 폐와 흉막 질환을 일으키는 중요한 원인으로 고려되어야 한다. 그리고 흔하지는 않지만 뇌, 척수, 복강 및 골반 장기나 피하조직에 이소성 병소를 유발할 수 있다. 저자들은 흉막염을 동반한 폐결핵과 별개의 질환으로서 병발한 유방 농양이라고 오인했다가 이소성 유방 농양과 흉막염을 동반한 폐흡충증으로 진단된 증례를 보고한다.

Paragonimiasis is an infectious disease caused by consumption of raw or improperly cooked freshwater crab or crayfish contaminated with Paragonimus metacercariae. The incidence of the disease has markedly decreased, but it is still a lung disease that requires a differential diagnosis in endemic areas such as Korea and Japan. It is commonly found in the lung but has also been found as extrapulmonary infestations, such as cerebral, spinal, subcutaneous, abdominal, urinary, and gynecological infestations. We report a rare case of ectopic paragonimiasis involving the breast with pleural effusion that was initially misdiagnosed as tuberculous pleurisy and a breast abscess. (Korean J Med 2011;81:502-507)

서 론

폐흡충증은 폐흡충(Paragognimus westermani)에 의해 발생하는 주로 폐를 침범하는 기생충 감염질환으로, 그 외에서 장, 간, 뇌, 비장, 췌장 등의 이소 기생 예도 보고된 바 있으나 고환, 근육, 심낭막 및 유방과 같은 연부 조직 침범은 매우 드문 것으로 알려져 있다[1].
저자들은 흉막 삼출과 유방에 종괴를 동반한 환자에서 유방 종괴절제술을 시행하여 폐흡충의 성충과 충란을 확인하여 이소성 폐흡충증을 경험하였는 바, 문헌고찰과 함께 증례를 보고하고자 한다.

증 례

58세 여자가 내원 2개월 전부터 시작한 기침 및 벽돌색 가래, 호흡곤란을 주소로 내원하였다. 내원 전 수주 동안 감기로 인근 의원에서 치료해 오던 중에 1주 전부터 호흡곤란을 비롯한 증상이 악화되어 내원 3일 전까지 개인 의원 약물을 복용하다가 외래를 방문하였다. 과거력에서 알레르기 질환 등의 특이사항 없으며 게장을 담가 먹은 적 있으며, 1년 전 향어회를 섭취하였다. 내원 당시 활력징후는 특이사항이 없었으며 급성 병색을 보이고 있었다. 두경부 소견에서 림프선 종대 소견은 없었으며 흉부검사 소견상 우하측 폐부에서 감소된 호흡음이 청진되었으며, 심음은 정상이었다. 우측 유방의 외측 우상분엽에 5 × 7 cm 크기의 종괴가 촉지되었으며, 압통은 없었다. 복부검사소견상 압통이나 반발통은 없었다. 혈액검사에서 백혈구 8,060/μL (호중구 47%, 호산구 26%, 림프구 18%) 혈색소 12.7 g/dL, 혈소판 245,000/μL이었고, 다른 생화학적 검사와 전해질 검사는 정상 범위였다. 내원 시 시행한 단순 흉부사진에서 우측 폐첨부 경화, 폐문 림프절 종대, 우측 흉수 소견을 보여 흉수 검사를 시행하였다(Fig. 1). 흉수 검사에서 흉막액은 혼탁하였고 pH 7.07, 백혈구 3,210/μL (호중구 70%, 림프구 15%, 대식세포 15%, 호산구 0%), 포도당 3 mg/dL, 단백질 7.8 g/dL, LDH 1,598 IU/L, 흉막액과 혈청 단백질의 비율, LDH의 비율은 각각 1.09, 8.68로 삼출액에 합당한 소견이었다. 농흉 의심하에 밀봉흉관배액을 시행하였고, 흉부 전산화단층촬영을 시행하여 우상엽 후구역 폐렴, 우상엽 전구역, 좌하엽 무기폐 소견이 확인되었다(Fig. 2). 호산구 증가는 내원 전 복용했던 약물에 의한 것일 가능성 있어 추적관찰하기로 하였다. 배액 유지하며 항생제 치료하던 중(ceftriaxone 2 g, amikacin 500 mg) 입원 7병일째 발열 확인되며 입원 시 시행한 흉수 ADA 59.3 IU/L로 증가되어 있어 결핵성 흉수 진단하에 항결핵화학요법을 시작하였다. 우측 유방 종괴에 대해 타 의료기관에서 검사 진행 중으로 검사 결과 추후 본원에서 확인하기로 계획하였다.
이후 4주간의 항결핵화학요법 유지 중 기침, 가래, 늑막성 흉통이 악화되며 추적 단순흉부사진에서 우측 흉수가 증가하여 흉수에 대한 재검사를 위해서 입원하였다. 재입원 시 타 의료기관에서 우측 유방 종괴에 대해 세침흡인 세포검사를 시행결과가 만성 염증 소견으로 나와 재검을 권유 받은 상태였다. 입원하여 시행한 흉부 전산화단층촬영에서 우상엽 후구역 폐렴 등의 소견이 좀 더 진행된 양상으로 관찰되었다. 혈액검사에서 백혈구 9,980/μL (호중구 36.8%, 호산구 29.1%, 림프구 28.7%) 혈색소 12.6 g/dL, 혈소판 301,000/μL으로 호산구 증가증이 지속적으로 관찰되었으며, 흉수 검사에서 pH 7.06, 백혈구 3,520/μL (호중구 44%, 림프구 19%, 대식세포 7%, 호산구 30%), 포도당 4 mg/dL, 단백질 8.1 g/dL, LDH 2,163 IU/L 흉막액과 혈청 단백질 비율과 LDH의 비율은 각각 1.06, 10.39, ADA 55.3 IU/L이었다. 호산구 증가증이 지속되어 감별을 위해 시행한 혈청 효소 면역 측정법(ELISA)에서 폐흡충(paragonimus)과 스파르가눔(sparganum)에 대한 항체 검사에서 각각 0.54, 0.46으로 양성 소견 확인되었으나(정상 범위는 0.2 이하이다) 객담, 분변 도말 검사에서 폐흡충 충란은 관찰되지 않았다. 우측 유방 종괴에 대하여 재검을 위해 본원에서 실시한 유방 촬영술에서 우측 유방의 비교적 경계가 불분명한 종괴를 확인하였으며(Fig. 3A), 유방 초음파에서 같은 부위의 3.4 cm 크기의 저에코성 병변을 확인하였다(Fig. 3B). 폐결핵 감별을 위하여 기관지 내시경을 시행하였고 상엽 기관지 점막에 약간의 부종과 점액질의 분비물이 있는 것 외에는 특이 소견 없었으며 경기관지 폐생검 소견은 병변에서 호산구성 세포의 침윤을 동반한 육아종성 병변이 관찰되었다. 유방의 종괴에 대하여 흡입 천자술을 시행하여 도말상 다수의 폐흡충 충란을 확인하였다(Fig. 5A). Praziquantel 75 mg/kg/day을 2일간 투여하였고, 유방의 종괴에 대하여 종괴절제술(lumpectomy)을 시행하였으며 육안소견에서 불규칙한 모양의 여러 개의 낭종을 동반한 7 × 6 × 5 cm의 종괴를 확인하였다(Fig. 4). 조직검사에서 다수의 폐흡충의 충란, 낭성, 괴사를 동반한 염증성병변을 확인하였다(Fig. 5B). 이후 증상이 호전되어 퇴원 후 외래에서 경과관찰하였으며 다음 외래 방문 시 특이 증상 호소 없으며 단순흉부사진에서 흉수, 혈청 호산구 증가증은 호전되었다.

고 찰

인간에게 감염을 일으키는 폐흡충은 Paragonimus westermani가 주종을 이루고 있으며 주로 아시아, 남아메리카, 아프리카에서 발생하는 것으로 알려져 있다. 인간은 본충에 감염된 민물게나 가재를 덜 조리된 상태로 섭취 시 감염되는 것으로 알려져 있으며 십이지장에서 피낭 미충이 충체의 형태로 전환된 후 십이지장 벽을 뚫고 복강을 거쳐 횡격막, 흉막강, 폐실질, 기관지 등을 침범해 성충으로 발육하게 된다. 이 과정에서 십이지장-폐 이동 경로의 탈선에 의해 폐흡충의 흉막, 뇌, 척수, 간, 위장, 요근, 정소, 음낭, 정삭, 자궁, 질벽, 피하조직 등의 이소성 위치에서의 정착과 성숙이 유발된다[2].
폐흡충증은 기침, 담갈색 객담, 객혈, 호흡 곤란, 흉통 등의 호흡기 증상을 주로 유발하며, 방사선학적 소견으로는 감염 단계에 따라 다른 차이가 있으나 특징적으로 국소적 흉막 비후를 동반한 낭종성 병변을 동반하거나 동반하지 않은 반점형 경화병변(patchy air-space consolidation with or without cystic changes), 반지모양이 관찰되며 흉수가 동반되는 경우는 30% 정도로 알려져 있다[3].
폐흡충증 진단을 위해서는 병력에서 폐흡충의 중간 숙주인 갑각류를 섭취한 적이 있는지 확인하는 것이 중요하며, 객담 또는 분변에서 난원형의 황갈색 충란의 확인으로 확진할 수 있다. 객담이나 분변에서 충란을 확인하지 못했을 경우는 피내반응 검사, 보체 고정 검사, 침강반응, 면역 형광법, 효소 면역 측정법(ELISA) 등의 면역학적 방법들에 의해 진단할 수 있다[2]. 객담이나 분변에서 충란을 확인하는 경우는 전체 환자의 40% 미만이므로[2], 면역학적 방법은 진단에 중요한 역할을 한다. 효소 면역 측정법의 경우 폐흡충증, 갈고리촌충(Taenia solium metacestode), 스파르가눔(Sparganum)과 교차 반응을 항체 교차 반응을 일으킬 수 있는 것으로 알려져 있어 양성 결과 확인 시 과거력과 기타 검사 결과를 종합하여 진단해야 한다[4].
폐흡충증은 결핵이나 폐암 등과의 감별이 중요하다. 실제로, 폐흡충증 환자의 50-70%가 처음에 폐결핵으로 오진되어 치료받거나[4] 폐암, 결핵성 흉막염, 기관지 확장증, 호산구 폐침윤, 만성 기관지염 등으로 오진된다[5]. 감별 진단 위해 기관지 내시경 시행하는 경우 점막 변성을 동반한 기관지 협착이 가장 많이 관찰되었으며 이외 발적이 동반된 점막 부종, 기관지 점막 표면 결절화를 확인할 수 있었다[6]. 흉수 검사의 경우 호산구 증가증과 함께 pH와 포도당의 감소, LDH 증가 소견이 관찰될 수 있으나[5], 호산구 증가는 성충이 살아있거나 유주성 병변을 형성하는 경우에만 관찰되므로 60% 정도에서만 관찰된다. 효소 면역 측정법(ELISA)을 통한 항체 역가 검사는 민감도 86-92% 정도로 진단에 유용하며 치료 후 추적관찰에도 용이하다고 알려져 있으나, 효소 면역 측정법(ELISA) 항체검사는 음성이었으나 조직 소견에서 괴사가 진행된 폐흡충 충란과 주위 조직 섬유화가 확인된 증례가 있어 이에 대한 고려가 필요하다. 이런 경우 감염 후 수년이 경과하면서 성충의 개체수가 감소하고, 육아종성 염증의 괴사와 섬유화가 나타나면서 항체 역가가 감소한 것으로 판단할 수 있다[7].
본 증례에서는 초기 자동화 기기를 이용한 흉수 검사에서 호산구 증가 소견 관찰되지 않고 삼출액 소견과 함께 ADA 증가한 소견보여 결핵성 흉막염을 의심하여 항결핵치료를 먼저 시작하였고 첫 입원시 혈청 호산구 증가도 내원 전 복용한 약제에 의한 것으로 추정했었다. 이후 항결핵 화학 요법에 반응 없으며 혈청학적 검사상 호산구 증가증이 지속되어 재시행한 흉수 검사에서 수기 확인 시 호산구 증가, 효소 면역 측정법에서 폐흡충 항원에 대한 항체 양성이 확인되었으나 객담 검사에서 특이 소견 보이지 않아 감별 진단을 위해 실시한 경기관지폐생검 조직 검사에서 호산구성 세포의 침윤을 동반한 육아종성 병변이 관찰되었으며, 우측 유방 농양에 대하여 종괴절제술을 시행하여 역시 폐흡충과 충란 소견을 확인하여 폐흡충증에 의한 병변임을 확인할 수 있었다. 이 증례는 폐흡충증이 이소성 유방 농양과 흉막염을 동반한 사례를 폐결핵과 결핵성 흉막염에 병발한 별개의 유방 농양으로 오인한 경우이며 이와 유사한 특징들을 가진 예에서 호산구 증가가 동반된다면 반드시 기생충 질환을 감별해야 할 것으로 판단된다.
폐흡충증의 치료는 경감염의 경우 5-6년 내에 충체가 사멸하는 등 자연적 치료가 되어 예후는 좋은 편이나 중증감염이나 뇌폐흡충증의 경우 예후가 좋지 못한 것으로 알려져 있으며[8] 일차 치료 약제로 Praziquantel의 사용이 추천되고 있다. 폐병변의 경우 Praziquantel을 사용 시 1일 사용 후 71-75%, 2일 사용 후 86-100%의 치료율(cure rate)을 보이며 동일 용량으로 3일 사용 후 100%의 치료율을 보인다고 알려져 있다. 이소성 폐흡충의 경우 대부분 진단 시 절제 생검이 동시에 이루어지거나 낭종성 병변의 경우도 본 증례에서와 같이 세침흡인 조직검사술로 진단 후 병변 절제술을 시행하였다. 과거 폐병변은 확인되지 않았으나 유방 종괴가 있는 환자에서 혈청 효소 면역 측정법에서 폐흡충증 양성 반응과 함께 유방 종괴 조직생검에서 충란이나 성충은 발견되지 않았으나, 무수한 호산성 염증세포 침윤이 관찰되어 기생충 감염 의심, Praziquantel 투여 후 증상이 지속되어 1년 후 유방 종괴 조직생검을 재시행하여 충란을 확인한 사례가 1예[2] 있었으며 향후 이소성 병변에 대한 Praziquantel 단독 사용 후 치료 반응 평가 후 절제 생검 고려에 대한 연구가 필요하다.

REFERENCES

1. Jun SY, Jang J, Ahn SH, Park JM, Gong G. Paragonimiasis of the breast: report of a case diagnosed by fine needle aspiration. Acta Cytol 2003; 47:685–687.
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2. Im SH, Shin SH, Song MJ, et al. A case of paragonimiasis in the abdominal subcutaneous tissue with pleural effusion. Tuberc Respir Dis 2004; 56:550–554.


3. Yang SP, Cheng CS, Ghen KM. Chest X-ray findings and some clinical aspects in pulmonary paragonimiasis. Dis Chest 1955; 27:88–95.
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4. Kong Y, Cho SY, Kang WS. Sparganum infections in normal adult population and epileptic patients in Korea: a seroepidemiologic observation. Korean J Parasitol 1994; 32:85–92.
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5. Jeon K, Koh WJ, Kim H, et al. Clinical features of recently diagnosed pulmonary paragonimiasis in Korea. Chest 2005; 128:1423–1430.
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6. Kim SA, Park HK, Um SW, et al. Bronchoscopic findings of pulmonary paragonimiasis. Am J Respir Crit Care Med 2009; 179:A2587.
crossref

7. Oh HC, Ahn SK, Chun JB, et al. A case of the extrapulmonary paragonimiasis presenting as pancreatic tumor. Korean J Med 2004; 67(Suppl 3):S913–S916.


Chest X-ray shows right hilar enlargement and pleural effusion.
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Figure 1.
Chest computed tomography scan shows right upper lobe consolidation (A), and a large amount of right pleural effusion (B).
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Figure 2.
Mammography reveals ill-defined high density mass in the right upper quadrant of the breast (A), ultrasonography shows ill-defined irregular, low echonic mass at the right breast (max. diameter 3.4 cm) (B).
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Figure 3.
Gross specimen shows an irregularly shaped mass with multiple cysts, measuring 7 × 6 × 5 cm.
/upload/thumbnails/kjm-81-4-502-16f4.gif
Figure 4.
Fine needle aspiration of the breast mass reveals several long, ovoid, yellowish brown, transparent, and thick shelled eggs (Papanicolaou stain, ×100) (A). Pathology of the breast mass shows several collapsed Paragonimus eggs infiltrated in the lobules and fibro-adipose tissue, with abscess formation (hematoxylin and eosin, ×100) (B).
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Figure 5.
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