| Home | E-Submission | Sitemap | Contact Us |  
logo
식도의 점막하 종양으로 오인된 종격동 결핵성 림프절염

Abstract

식도 결핵이 드문 질환이기는 하지만 우리나라가 결핵 유병률이 높은 지역임을 감안하면 식도에 달리 설명하기 어려운 궤양성 병변이나 종괴형 병변이 관찰될 때, 특히 식도 점막하 종양의 형태로 나타날 경우, 식도 결핵을 감별 진단의 하나로 고려해야 한다. 식도 결핵이 의심되면 상부 위장관 내시경검사에 의한 조직 생검 또는 수술 후 병리소견에 의해 최종적으로 진단될 수 있으나, 여러 차례의 내시경 조직검사에서 비특이성 만성 염증만 나타나는 경우가 많다. 조직검사에서 만족할 만한 소견이 나오지 않은 경우, 항산성균을 발견하거나 결핵 중합효소 연쇄반응을 시행하여 식도 결핵을 반드시 감별하여야 한다.

Esophageal involvement in tuberculosis is rare, and the clinical presentation may mimic an esophageal submucosal tumor. A 30-year-old woman presented with dysphagia for 1 month. At esophagoscopy, a 3-cm subepithelial mass with normal covering mucosa was found 28~25 cm from the upper incisors. We diagnosed the lesion as a submucosal tumor of the esophagus and performed endoscopic ultrasonography 1 week after the first examination. The second endoscopy showed a large, linear ulceration on the same subepithelial mass. The histologic examination obtained following an endoscopy biopsy revealed chronic granulomatous inflammation, and a molecular nested PCR study for Mycobacterium tuberculosis was positive. The final diagnosis was mediastinal tuberculous lymphadenitis with invasion into the esophagus. We suggest the use of molecular biology techniques when there is a strong clinical suspicion of tuberculosis and difficulty in arriving at a definite diagnosis. (Korean J Med 2011;80:328-332)

서 론

최근 눈부신 기술의 발전에도 불구하고 질병의 진단에 있어서 일부 질환에서는 확진이 어려운 경우가 있다. 특히 식도의 점막하 종양과 식도 외부에서의 압박으로 인한 소견은 수술 이후에 구분되는 경우도 있다. 사르코이드증, 폐암, 림프종, 원격 전이, 종격동 림프절염 등은 흉부식도를 압박하여 연하곤란을 일으킬 수 있는 드문 질환들이다. 이들 질환들 중 일부는 적시에 진단과 치료를 시행하면 완치가 가능한 경우도 있기 때문에 연하곤란을 일으킬 수 있는 감별질환으로 고려되어야 한다.
저자들은 상부위장관 내시경 검사에서 식도 압박소견이 관찰되어 식도의 점막하 종양으로 오인되어 추가적인 검사를 위해 단기간 추적관찰 시행한 결과, 궤양을 형성한 식도의 이차성 결핵의 형태로 발현된 종격동 결핵성 림프절염 1예를 경험하여 보고하는 바이다.

증 례

환 자: 30세 여자
주증상: 1개월 전부터 발생한 연하곤란
현병력: 환자는 내원 1개월 전부터 발생한 연하곤란이 있었으며, 내원 당시 식욕부진, 연하곤란 외 체중감소, 발열, 기침, 가래, 야간발열 등의 증상은 호소하지 않았다. 연하곤란에 대한 원인감별을 위해 내원하였다.
과거력 및 가족력: 결핵에 노출된 병력이나, 결핵의 가족력 없었으며 그 외 특이병력 없었다.
신체 검진: 내원 시 혈압은 110/70 mmHg, 맥박은 94회/분, 호흡수는 20회/분, 체온은 36.7℃였다. 흉부에서 폐음 및 심음은 정상이었고, 복부청진에서 장음은 정상이었다. 촉진에서도 간과 비장종대는 없었으며 만져지는 림프절도 없었다.
검사실 소견: 말초 혈액 검사는 백혈구 7,540/mm3, 혈색소 12.3 g/dL, 헤마토크릿 35.4%, 혈소판 318,000/mm3이었다. 혈청 생화학 검사에서 총 단백질/알부민 7.3/4.6 g/dL, AST/ALT 25/17 IU/L, 총 빌리루빈 0.3 mg/dL, 혈액요소질소 8.4 mg/dL, 크레아티닌 0.83 mg/dL으로 특이소견 없었다. 흉부 X-선 검사는 정상이었으며 종격동에도 이상소견을 보이지 않았다. 환자는 연하곤란에 대한 원인감별을 위하여 상부위장관 내시경 검사를 시행하였으며 절치로부터 25 cm에서 28 cm까지 내강으로 돌출되고 정상 점막을 가지는 3 cm 크기의 점막하 종양 소견이 관찰되었다(Fig. 1). 일주일 후 시행한 내시경초음파 검사에서 이전에는 관찰되지 않았던 선형의 궤양이 점막하 종양 부위에 관찰되었고(Fig. 2), 내부에 불균일한 에코성상을 가지는 2.5 cm 크기의 식도 내강 외 병변이 관찰되었다(Fig. 3). 흉부전산화 단층 촬영에서는 우상하엽구와 좌후상엽구에 국소적으로 중심소엽성 결절이 관찰되어 폐결핵이 의심되었으며 기관분지부하 림프절, 양측 식도주위 림프절의 괴사성 림프절 증대가 있었고, 특히 좌측의 식도주위 림프절에 의하여 식도내강이 눌리고 있는 양상이 관찰되었다(Fig. 4).
미생물학적 소견: 가래 항산균 검사에서 양성소견을 보였으며 결핵배양 검사는 음성이었다.
조직학적 소견: 내시경 초음파 검사 시 발견된 궤양부위에서 시행한 조직검사 결과 항산균 검사는 음성이었고, 건락성 괴사를 동반한 만성 육아종성 염증이 관찰되었으며(Fig. 5) 이중중합효소 연쇄반응(Nested PCR) 검사에서 결핵균 양성으로 나와 결핵성 림프절염으로 진단할 수 있었다.
치료 및 경과: 환자는 총 9개월간 항결핵약제로 치료하였고, 이후 증상이 소실되었으며 치료 종료 후 시행한 흉부전산화 단층 촬영 추적검사에서 이전에 보이던 폐 실질의 결절성 병변은 거의 사라졌으며, 괴사성 림프절 증대도 사라졌다.

고 찰

결핵성 림프절염은 육아종양성 림프절염의 일종으로 선진국에서는 이미 잊혀져 가는 질환이 되고 있지만 결핵 이환율이 높은 한국에서는 폐외 결핵 중 흉막에 이어 두 번째로 흔한 것으로 보고되고 있다[1]. 일반적으로 젊은 성인에서 전신적인 증상 없이 무통성의 림프절 증대로 나타나며 경부 림프선이 가장 흔하게 침범되는 것으로 보고되며[2], 그 외의 장소에는 액와, 서혜부, 복막, 종격동 림프절 등이 있다. 결핵성 종격동 림프절염은 연하곤란, 되돌이후두신경 침범에 의한 성대마비, 폐동맥 색전증과 유사한 모양을 보이는 폐동맥 색전 등의 형태로 나타날 수 있으며 인접한 장기인 식도에 침범하여 식도 천공을 유발할 수도 있다[3-6].
소화관은 결핵이 침범하는 6번째로 흔한 장소이며 그 중에서도 회장 말단부와 맹장이 전체 위장관 결핵의 75~90%를 차지한다[7]. 식도 결핵은 성인에서 면역기능에 상관없이 드문 질환으로 결핵으로 사망한 환자들의 부검에 의하면 결핵 호발 지역에서도 결핵균의 식도 침범은 0.14~0.15%에서 관찰되는 것으로 알려져 있다[8]. 식도의 결핵 침범은 다른 부위에 결핵 침범의 증거가 없는 일차성 식도 결핵과 이차적으로 식도를 침범하는 이차성으로 나눌 수 있고 대부분은 결핵균의 이차성 식도 침범이다. 이차성 결핵의 전파 경로들 중 가장 흔한 것은 건락성 종격동 림프절 또는 기관분기부하 림프절로부터의 직접 전파이다[9].
식도 결핵의 임상증상은 이번 증례와 같은 연하곤란이 제일 흔한 증상인데, 이는 결핵에 의한 식도침범과 종격동 림프절에 의한 식도압박 및 종격동 섬유화로 식도의 압박과 운동장애를 일으키기 때문이다[8]. 그 외에 연하통, 체중감소, 흉골하 통증, 발열, 그리고 연하 시 기침 순으로 증상이 나타날 수 있다. 이렇게 식도 결핵은 그 임상 증상이 다양하게 나타나며 특히 비후형일 경우 내시경 소견이나 식도조영술, 흉부 전산화단층촬영 등에서도 식도 종양과 감별이 곤란한 경우가 많아서 일부에서는 불필요한 수술 후에 진단되는 경우도 있다[10].
식도 결핵을 진단하는 방법은 상부위장관 내시경 검사를 하는 것이 일차적이다. 내시경 소견은 병변의 형태에 따라 다양하게 나타날 수 있으며 식도 결핵은 육안적으로 궤양형, 비후형, 혼합형 등으로 나눌 수 있고 빈도는 궤양형 60%, 비후형 10%, 혼합형 30%를 차지한다. 식도결핵의 경우 일반적으로 중부식도에 부드러운 변연과 막성 괴사성 저부를 가진 선상의 궤양모양이고 궤양주변의 점막은 협착의 유무에 상관없이 일반적으로 정상이다[11,12]. 이는 다른 병변에서 보기 드문 경우로 환자의 병력과 중부식도에서 발생한 궤양성 병변인 경우 일단 식도 결핵을 의심해 볼 수 있다[8].
방사선학적으로 흉부 X-선 검사, 식도조영술, 전산화 단층촬영 등이 결핵의 원발 장소를 찾거나 주위 림프절의 종대, 폐식도 누공 유무의 확인, 그리고 식도의 악성종양과 감별하는데 도움이 되기는 하나 확진은 할 수 없다. 식도 결핵의 흉부 X-선 검사소견은 비특이적으로 다른 식도 병변과 구별되는 특별한 소견은 없고, 절반에서 정상소견을 보이며 18%에서 폐결핵 소견 없이 종격동만 커져 있거나 림프절 병증만을 보이므로 폐결핵이 동반되는 경우는 오히려 적다. 식도결핵의 조영술 소견은 식도 주위 림프절의 비대에 의한 식도의 전위, 점막의 궤양, 긴 분절에 걸친 협착, 점막 소실, 가성 종양성 종괴, 누공, 동공로, 견인성 게실, 게실에 의한 식도천공 등이다[13]. 그러나 이러한 식도조영술 소견은 식도결핵의 진단에 특이적이지 못하여 다른 식도 병변과의 감별진단에 유용하지 못한 단점이 있다. 흉부 전산화단층촬영에서는 단순흉부촬영에서 나타나지 않는 종격동의 병변을 확인할 수 있어, 일차 병소의 규명 및 식도로의 결핵 전파에 부가적인 정보를 제공할 수 있다[14]. 식도에 점막하 종양의 형태로 나타나는 병변은 이번 증례와 같은 식도결핵 이외에 평활근종, 지방종, 림프관종, 신경초종 등이 있으며 드물게는 식도암이나 대동맥에 의한 압박이 점막하 종양처럼 관찰될 수도 있다. 이들의 감별에는 초음파 내시경과 조직검사가 도움이 된다. 초음파내시경의 경우 식도벽과 그 인접부위의 구조를 관찰하는데 흉부전산화 단층촬영보다 더 좋은 것으로 보고된다[15]. 하지만 흉부 전산화단층촬영에서 중심부의 저음영부위와 변연부위가 조영되는 림프절은 결핵성 림프절염을 감별하는데 도움이 되는 소견이지만[16], 아직 초음파내시경에서 결핵성 림프절염에 특이적인 관찰소견은 보고되지 않았다. 종격동의 병변 확인에는 종격동 내시경을 이용하는 방법도 있으나 그 침습성이 문제가 된다.
이번 증례의 환자는 처음에는 정상 점막으로 덮혀있는 식도의 점막하 종양 형태를 보였다. 하지만 일주일 후 시행한 초음파 내시경 검사에서 짧은 기간 내 궤양을 형성한 것을 관찰할 수 있었으며, 이 부위의 조직검사를 시행하여 결핵에 합당한 조직소견을 얻을 수 있었다. 식도결핵은 식도 내시경 검사에 의한 조직 생검 또는 수술 후 병리 소견에 의해 최종 진단될 수 있으며 조직학적으로 결핵균을 직접 확인하거나 건락 괴사를 동반한 육아종성 염증이 있고 배양검사에서 균이 확인되면 확진할 수 있다. 이번 증례에서는 비교적 쉽게 진단이 가능했지만, 일반적으로 여러 차례의 내시경 조직 검사에서 비특이적인 만성 염증반응만 나타나는 경우가 많다[12]. 전형적인 조직 소견을 보이는 경우는 매우 드물기 때문에 임상양상과 방사선학적, 내시경 소견, 그리고 항결핵제에 대한 반응 등을 종합적으로 참고하여 판단하는 것이 필요하다.
식도결핵의 일차적인 치료는 항결핵제 병합요법이고[17], 대부분 9개월 정도의 항결핵제의 투여로 잔여 병변 없이 거의 치유될 수 있고 치료에 대한 반응에 따라 진단을 확인할 수 있다[8]. 기관지-식도루가 있는 경우도 내과적 치료에 반응하여 호전된 보고가 있으나[18], 항결핵제만으로 치료를 하는 경우는 누공 형성이 짧고 좁으며 농양이 없는 경우에 한해서 시행하는 것이 바람직하다[19]. 진단이 불확실한 경우나 내과적 치료에 반응이 없는 누공이나 농양, 내과적으로 조절이 되지 않는 출혈, 천공과 같은 합병증이 있을 때는 수술이 필요하다[17].
결핵성 종격동 림프절염이나 식도 결핵의 합병증으로는 출혈, 천공, 루형성, 폐색 등이 있을 수 있다[9,11]. 이번 증례에서도 환자는 처음으로 시행한 상부위장관 내시경에서는 정상 점막으로 덮인 점막하 종양의 형태를 보였으나, 일주일의 짧은 기간 내 추적관찰 한 내시경초음파 검사에서 궤양을 형성한 것을 관찰할 수 있었다. 이는 결핵성 종격동 림프절염의 식도 침범으로 인한 이차성 식도 결핵으로 생각되며 이번 증례에서는 내과적 치료만으로 호전이 되었으나, 천공이나 루형성 등의 합병증이 발생할 경우 수술적 치료를 필요로 하거나 식도천공, 흡인성 폐렴, 종격동염, 대량 출혈과 같이 치명적인 합병증의 발생 가능성이 있으므로, 식도에 달리 설명하기 어려운 궤양성 병변이나 종괴형 병변이 관찰될 때, 특히 식도 점막하 종양의 형태로 나타날 경우도 식도 결핵을 감별 진단의 하나로 고려해야 하겠다.

REFERENCES

1. 류우진. 한국의 결핵 실태. 대한결핵 및 호흡기학회 1999; 46:301–310.
pmid

2. Geldmacher H, Taube C, Kroeger C, Magnussen H, Kirsten DK. Assessment of lymph node tuberculosis in northern Germany: a clinical review. Chest 2002; 121:1177–1182.
crossref pmid

3. Popli MB. Dysphagia: a rare presentation of tuberculous mediastinal lymphadenitis. Australas Radiol 1998; 42:143–145.
crossref pmid

4. Rafay MA. Tuberculous lymphadenopathy of superior mediastinum causing vocal cord paralysis. Ann Thorac Surg 2000; 70:2142–2143.
crossref pmid

5. Drake WM, Elkin SL, al-Kutoubi A, Mitchell DM, Shaw RJ. Pulmonary artery occlusion by tuberculous mediastinal lymphadenopathy. Thorax 1997; 52:301–302.
crossref pmid pmc

6. Ohtake M, Saito H, Okuno M, Yamamoto S, Ohgimi T. Esophagomediastinal fistula as a complication of tuberculous mediastinal lymphadenitis. Intern Med 1996; 35:984–986.
crossref pmid

7. Hadlich E, Galperim B, Rizzon CF. Esophageal ulcers caused by reactivation of ganglionary tuberculosis: a case report. Braz J Infect Dis 2007; 11:293–296.
crossref pmid

8. Jain SK, Jain S, Jain M, Yaduvanshi A. Esophageal tuberculosis: is it so rare? Report of 12 cases and review of the literature. Am J Gastroenterol 2002; 97:287–291.
crossref pmid

9. Alatas F, Ozdemir N, Isiksoy S, et al. An unusual case of esophageal tuberculosis in an adult. Respiration 1999; 66:88–90.
crossref pmid

10. Fahmy AR, Guindi R, Farid A. Tuberculosis of the oesophagus. Thorax 1969; 24:254–256.
crossref pmid pmc

11. Gordon AH, Marshall JB. Esophageal tuberculosis: definitive diagnosis by endoscopy. Am J Gastroenterol 1990; 85:174–177.
pmid

12. Savage PE, Grundy A. Oesophageal tuberculosis: an unusual cause of dysphagia. Br J Radiol 1984; 57:1153–1155.
crossref pmid

13. Mönig SP, Schmidt R, Wolters U, Krug B. Esophageal tuberculosis: a differential diagnostic challenge. Am J Gastroenterol 1995; 90:153–154.
pmid

14. Tassios P, Ladas S, Giannopoulos G, et al. Tuberculous esophagitis: report of a case and review of modern approaches to diagnosis and treatment. Hepatogastroenterology 1995; 42:185–188.
pmid

15. Van Dam J. Endosonographic evaluation of the patient with esophageal carcinoma. Chest Surg Clin N Am 1994; 4:269–284.
pmid

16. Im JG, Song KS, Kang HS, et al. Mediastinal tuberculous lymphadenitis: CT manifestations. Radiology 1987; 164:115–119.
crossref pmid

17. Gupta NM, Goenka MK, Vaiphei K, Bhardwaj A, Singh R. Isolated oesophageal tuberculosis: a rare cause of oesophageal stricture. Eur J Surg 1995; 161:523–525.
pmid

18. Dow CJ. Oesophageal tuberculosis: four cases. Gut 1981; 22:234–236.
crossref pmid pmc

19. Rämö OJ, Salo JA, Isolauri J, Luostarinen M, Mattila SP. Tuberculous fistula of the esophagus. Ann Thorac Surg 1996; 62:1030–1032.
crossref pmid

Endoscopy shows a 3-cm protruding lesion covered with normal mucosa at mid esophagus.
/upload/thumbnails/kjm-80-3-328-14f1.gif
Figure 1.
Follow-up endoscopy performed 7 days after the initial examination shows a deep ulcer, which had newly appeared in the center of the protruding lesion.
/upload/thumbnails/kjm-80-3-328-14f2.gif
Figure 2.
Endoscopic ultrasonography shows a 2-cm extraluminal mass with a mixed echo pattern.
/upload/thumbnails/kjm-80-3-328-14f3.gif
Figure 3.
Chest computed tomography (CT) shows thickening of the mid-thoracic esophagus and an enlarged subcarinal lymph node.
/upload/thumbnails/kjm-80-3-328-14f4.gif
Figure 4.
Microscopically, the esophageal specimen shows chronic granulomatous inflammation with caseous necrosis (H&E stain, ×100).
/upload/thumbnails/kjm-80-3-328-14f5.gif
Figure 5.
Editorial Office
101-2501, Lotte Castle President, 109 Mapo-daero, Mapo-gu, Seoul 04146, Korea
Tel: +82-2-2271-6791   Fax: +82-2-790-0993    E-mail: kaim@kams.or.kr
About |  Browse Articles |  Current Issue |  For Authors and Reviewers
Copyright © The Korean Association of Internal Medicine. All rights reserved.                powerd by m2community