복막암종증으로 오인된 뱀 생식에 의한 스파르가눔증

A Case of Sparganosis by Ingestion of Undercooked Snakes That Mimicked Peritoneal Carcinomatosis

Article information

Korean J Med. 2012;82(3):331-336
Publication date (electronic) : 2012 March 1
doi : https://doi.org/10.3904/kjm.2012.82.3.331
1Departments of Internal Medicine, Asan Medical Center, University of Ulsan College of Medicine, Seoul, Korea
2Departments of Diagnostic Pathology, Asan Medical Center, University of Ulsan College of Medicine, Seoul, Korea
김윤구1, 김명환1, 박한승1, 장지웅1, 현일식1, 김지훈2
1울산대학교 의과대학 서울아산병원, 내과
2울산대학교 의과대학 서울아산병원, 병리과
Correspondence to Myung Hwan Kim, M.D., Ph.D.   Department of Internal Medicine, Asan Medical Center, 88 Olympic-ro 43-gil, Songpa-gu, Seoul 138-736, Korea   Tel: +82-2-3010-3183, Fax: +82-2-476-0824, E-mail: mhkim@amc.seoul.kr
Received 2011 April 4; Revised 2011 April 27; Accepted 2011 June 16.

Abstract

스파르가눔증은 스파르가눔에 의한 인수 공통 감염증으로 주로 뱀이나 개구리 생식에 의해 감염되며 피하조직을 포함한 인체의 모든 장기를 침범할 수 있다. 스파르가눔증의 진단은 혈청학적 항체검사가 유용하나 효과적인 항기생충약제가 없어 조직 절제가 진단과 치료에 필수적이다. 저자들은 영상의학적 검사상 복막암종증이 의심되었으나 복강경검사를 시행하여 뱀 생식에 의한 간실질 및 복막의 스파르가눔증을 진단 및 치료한 증례를 경험하여 문헌고찰과 함께 보고하는 바이다.

Trans Abstract

Sparganosis is a zoonosis caused by sparganum. Humans can be exposed to sparganum by ingesting undercooked snakes or drinking infected copepods harboring sparganum. Sparganosis commonly manifests as migrating subcutaneous masses and may involve multiple organ systems such as the musculoskeletal system, central nervous system, the eyes, and the genitourinary system. We report here a case of laparoscopically confirmed sparganosis caused by ingestion of undercooked snakes. The sparganosis involved the liver and peritoneum and was initially difficult to differentiate from peritoneal carcinomatosis. (Korean J Med 2012;82:331-336)

서 론

만손열두조충속(Spirometra)은 열두조충과(Diphyllobothrium)에 속하는 촌충이며 스파르가눔증(Sparganosis)은 만손열두조충속의 제2기 유충인 충미충(Plerocercoid)인 스파르가눔(Sparganum)에 의한 인수공통감염증이다.

스파르가눔증은 인체의 거의 모든 장기를 침범할 수 있으며 그에 따른 다양한 임상상을 보일 수 있다. 국내 보고 중 가장 흔한 부위는 피하조직으로 보고되며, 흔히 무증상의 이동성 또는 고정된 피하 종괴로 발견되고 수술적 절제 후 진단되는 경우가 많다. 그 외 유방, 사지, 음낭, 체강, 안와, 뇌실질, 척수, 비뇨기계 및 드물게는 장점막, 복강, 간실질에서 발견된다[1-5].

스파르가눔이 장내로 들어왔을 때 인체 내에서 이행하는 경로는 정확히 밝혀지지 않았으나 쥐를 이용한 연구에서 스파르가눔이 장벽을 통과하여 복강을 거쳐 피하조직으로 이동하는 것을 밝힌 바 있다[6].

최근 저자들은 복막암종증(Peritoneal carcinomatosis) 의심하에 입원한 환자에게서 복강경 시행을 통해 간 및 복막을 침범한 뱀 생식에 의한 스파르가눔증을 조직학적으로 확진한 1예를 경험하여 이를 보고한다.

증 례

환 자: 54세, 남자

주 소: 복통

현병력: 2007년 이후 간헐적으로 복부 전체에 둔통이 발생하였으나 특별한 치료 없이 자가 관찰하던 중 내원 2개월 전 같은 증상이 발생하여 본원 응급실로 내원하였다. 당시 시행한 혈청 생화학검사에서 총 빌리루빈 1.5 mg/dL, AST 295 IU/L, ALT 157 IU/L, ALP 138 IU/L, r-GT 297 IU/L로 간기능 검사상 이상소견을 보였으나 환자가 추가 검사를 하지 않고 자의 퇴원하였고, 한달 후 외래 방문하여 시행한 혈액검사에서 이전 간수치 이상소견은 모두 호전되었으나 말초 혈액 검사에서 호산구가 27.1%로 크게 상승된 소견과 복부-골반 전산화 단층 촬영에서 제6간구역에 경계가 불분명한 저음영 병변과 상행결장 앞쪽 그물막의 혼탁 소견 및 복막이 두꺼워진 양상을 보여 복막암종증이 의심되었고 영상학적 소견에 대해 추가적인 검사를 위해 입원하였다.

입원 후 시행한 계통적 문진상 복통은 호소하지 않았고 발열, 체중감소 등 특별한 전신 증상은 없었으나 간헐적인 양안의 비문증상(muscae volitantes) 및 간헐적인 두통을 호소하였다.

과거력: 내원 15년 전 알코올성 췌장염에 의한 총담관 협착으로 담관염이 발생하여 내시경적 역행성 췌담도 조영술 및 담도 스텐트 시술을 받고 호전되었다. 환자는 내원 10년 전부터 내원 8년 전까지 3년에 걸쳐서 총 9마리의 뱀을 생식한 적이 있다고 밝혔다. 당뇨, 결핵, 천식 및 알레르기 등의 병력은 없었다.

사회력: 음주력은 주 1회 소주 1병이었고, 흡연력은 20갑년으로 10년 전에 금연하였다.

약물복용력: 아스피린(100 mg 한 알 하루 한 번)과 이소켓 서방정(30 mg 한 알 하루 세 번)을 입원 전까지 복용하였다.

가족력: 특이사항 없음

진찰 소견: 내원 당시 측정한 활력징후는 혈압 143/84 mmHg, 맥박 79회/분, 호흡수 18회/분, 체온 36℃였다. 경부 및 복부진찰에서 특이소견 및 임파선 촉지는 없었고, 흉부진찰에서 호흡음 및 심음에 이상은 없었다. 복부 촉진에서 간비종대 소견은 보이지 않았으며 압통과 반발압통은 없었다.

검사실 소견: 말초혈액 검사에서 호산구가 17.6%로 상승되어 있었고 혈청 생화학 검사상 amylase가 117 U/L로 경도로 상승된 소견 이외에 이상소견은 없었다. 종양표지자는 AFP 1.9 ng/mL (정상범위, < 20 ng/mL), CEA 1.9 ng/mL (정상범위, < 6 ng/mL), CA 19-9 2.2 U/mL (정상범위, < 37 U/mL)로 모두 정상범위 이내였다. 면역혈청 검사에서 IgG 1,700 mg/dL (정상범위, 700-1600 mg/dL) 및 IgG4 3.5 g/L (정상범위, 0-1.35 g/L)로 증가소견을 보였다.

영상의학적 소견: 입원 후 한달 간격으로 추적 관찰한 복부 전산화 단층 촬영에서 제6간구역의 저음영 병변과 상행 결장 전측 복막 이상 소견이 한달 전 CT와 비교하였을 때 호전된 부분과 새롭게 악화된 부분이 혼재되어 있었다(Fig. 1).

Figure 1.

Abdominal CT findings. (A) Computed tomography showed ill-defined low attenuation (arrow) in liver segment VI as well as (B) haziness with small nodes in the mesentery and peritoneal thickening (arrow) anterior to the ascending colon.

기생충 관련 검사 소견: 환자는 입원 후 일반 대변 검사 및 기생충 항체 검사를 시행하였고, 대변 검사에서 장내 기생충 음성소견을 보였으며 항체 검사에서는 스파르가눔(Sparganum), 개회충(Toxocara), 낭미유충(Cysticercosis), 간흡충(Clonorchisis sinensis) 항체에 대해서 양성 반응 및 폐흡충(Paragonimus westermani) 항체에 대해서 음성 반응을 보였다. 비문 증상에 대해서 시행한 안과 검진에서는 기생충 감염과 관련 없는 유리체 혼탁에 의한 비특이적인 증상으로 확인되었고, 뇌 자기공명영상 검사에서도 시상의 오래된 뇌경색 병변 외에 대뇌 전이나 기생충 침범이 의심되는 병변은 관찰되지 않았다.

복강경 소견: 복막 암종증의 감별 진단을 위해 복강경검사를 시행하였고, 복강경 소견상 제6간구역과 복막에 다발성의 백색판과 그 주변조직의 발적 및 부종이 관찰되어(Fig. 2) 부분 간절제 및 복막절제를 총 4곳에 대해 시행하였다.

Figure 2.

Laparoscopic findings. Multiple scattered whitish plaques (arrow) were observed on the omentum, and redness and swelling were seen in the tissue surrounding whitish plaques.

병리조직 소견: 복강경으로 절제한 조직을 현미경으로 관찰한 결과 복막 병변에서는 각피하층에 칼슘 소체를 포함하고 있는 변성된 스파르가눔의 충체가 발견되었고, 간실질과 복막 병변 모두에서 풍부한 호산구 침윤을 동반한 괴사와 육아종 소견이 관찰되어 스파르가눔증으로 진단할 수 있었다(Fig. 3).

Figure 3.

Histologic findings. (A) A degenerated parasitic body (black arrow) was observed in the peritoneum (H&E stain, × 40). (B) Calcospherites (black arrow) were noted in the subcuticle layer (H&E stain, × 400). (C) Serpentine granulomas (black arrow) with geographic necrosis and heavy eosinophilic infiltration (white arrow) were noted in the liver (H&E stain, × 100) and (D) omentum (H&E stain, × 200).

치료 및 경과: 조직검사를 통한 진단 이전부터 경험적 항기생충약제로서 경구약으로 albendazole 400 mg을 하루 2번 14일간과 praziquantel 25 mg을 하루 3번 2일간 투약하였다. 복강경 검사 시행 후 1주일째부터 병소 부위의 절제 효과로 추정되는 급격한 호산구 정상화 소견이 관찰되었으며 복강경 검사에 따른 합병증 없이 퇴원하였다. 환자는 퇴원 이후 외래에서 정상 범위의 호산구 수치를 보이며 증상 없이 경과관찰 중이다

고 찰

스파르가눔증은 만손열두조충 속의 제2기 유충인 스파르가눔에 의한 인수공통감염증으로 인체의 다양한 장기를 침범한다.

스파르가눔의 자연사를 살펴보면 종숙주인 개, 고양이 등에서 성충으로 기생하다가 대변을 통해 충란이 배란되고, 이 충란이 물속에 사는 제1중간 숙주인 물벼룩(Copepods)에게 섭취된 후 물벼룩의 체강으로 이동하여 제1기 유충인 원미충(Procercoid)이 되며, 감염된 물벼룩이 제2중간 숙주인 개구리, 뱀, 올챙이 등에 섭취된 후 유충이 중간 숙주의 장관을 뚫고 근육 내로 이동하여 제2기 유충인 충미충(Plerocercoid) 즉, 스파르가눔으로 성장하게 되고, 스파르가눔이 인간에게 우연감염 형태로 스파르가눔증을 일으키게 된다.

인체 감염 경로는 대표적으로 물벼룩에 오염된 식수를 마시거나, 감염된 제2 중간 숙주인 개구리, 뱀, 올챙이나 종숙주인 개, 고양이, 조류 등을 생식하는 것으로 알려져 있다. 스파르가눔증이 국내 및 동남아시아 지역에 주로 호발하는 이유는 민족정서상 남성 스테미너 증진을 위한 강장제로 개구리, 뱀 등을 생식하는 습관이 있는 것이 크게 기인하는 것으로 보고 있으며, 국내의 역학조사에 따르면 강원도 주민의 3.3-11.4%에서 스파르가눔 특이 항체를 보유하고 있으며 개구리, 뱀을 생식한 병력이 가장 중요한 위험요인임을 확인한 바 있다[7].

스파르가눔의 진단을 위해서는 기본적으로 환자의 과거의 생식력을 포함한 병력 청취, 신체검진 및 거주 지역 등에 대한 면밀한 조사가 수반되어야 하며, 보조적으로 효소 결합 면역 흡착 검사 등을 이용한 항체검사가 민감도(97.5%), 특이도(85.7%) 면에서 매우 우수하기 때문에 진단에 큰 도움이 된다. 하지만 스파르가눔증에 확실한 효과를 보이는 항 기생충약제가 없고, 본 환자의 경우처럼 여러 기생충의 항원간의 교차 반응[8]이 존재하며 항체검사 자체의 위음성 가능성 등의 제한점들을 고려해 볼 때 스파르가눔증의 확진 및 치료를 위해서는 기생충의 적출이나 조직검사가 필수적이다.

본 증례에서는 특징적인 고호산구혈증 및 기생충항제 양성 반응, 뱀을 생식한 과거력, 경시적으로 추적한 영상의학 검사상 복막암종증과는 구별되는 변화 양상, 정상범위 이내의 종양표지자 수치 등의 소견을 바탕으로 기생충질환을 의심할 수 있었으나 위의 사항들이 뚜렷하지 않은 경우에는 악성질환과의 감별이 어려웠을 것으로 생각된다. 최근 보고에 따르면 기생충질환이 흔히 악성질환과 유사한 소견을 보일 수 있으며, 이런 경우에 기생충에 대한 신속하고 정확한 진단이 환자의 치료경과와 예후에 있어 매우 중요하다는 것이 알려져 있다[9].

저자들은 악성 질환과의 감별진단 및 기생충의 종감별을 위해 진단 및 치료목적의 복강경을 시행하였고, 절제된 검체를 현미경으로 관찰한 결과 복막조직에서 변성된 스파르가눔 충체 및 조충과에서만 나타나는 특징적인 칼슘소체와 간실질과 복막조직에서 풍부한 호산구 침윤을 동반한 뱀모양 육아종과 괴사 소견을 확인하였다.

스파르가눔증과 낭미충증은 조직소견에서 호산구 침윤이 풍부한 육아종 소견을 공통적으로 보일 수 있어 간혹 감별이 어려운 경우가 있으나 일반적으로 스파르가눔증은 본 증례에서와 같이 충체가 이동하면서 활발히 염증침윤을 일으키는 과정에서 주행경로에 터널형의 통로를 형성하고 칼슘소체가 피막층에 풍부하게 존재하는 것에 비해, 낭미충증의 경우는 주변염증이 스파르가눔증에 비해 경하며 호산구와 섬유모세포가 충체를 둘러싸면서 한 곳에 고정된 채 낭종을 형성하고 특징적인 흡입판(sucker)와 갈고리(hooklets)이 관찰되는 것으로 감별할 수 있다[10].

본 환자의 혈청에서 상승되어 있었던 IgG4에 대해서 고찰해보면, 최근 알레르기 질환이나 기생충질환에서 항원항체반응이라는 병태생리적인 관점에서 IgG 아형에 대한 연구가 활발히 진행되고 있다.

대표적으로 주혈흡충증(Schistosomiasis)이나 사상충증(Filariasis) 환자에 대한 연구에 따르면 기생충이 인체를 침범하는 데에 있어 외부 항원에 대한 인체의 면역 반응을 교란하기 위해 인체 면역조절체계를 복잡하게 재조정하게 되며, 그 일련의 과정에 의해 IgG 아형 중 보체와 결합하는 IgG1, IgG2, IgG3 대신에 보체와 결합능력이 없는 IgG4의 농도가 상승하게 된다. 그 결과 보체와 관련된 면역 방어체계가 약화되고, 호산구나 호중구를 통한 항체의존성 세포독성 반응(antibody- dependent cell-mediated cytotoxicity, ADCC)이 유도되지 않아 기생충의 장기적인 생존과 직접적으로 연결된다고 설명하고 있다[11]. 이에 관해서 이미 국내에서도 스파르가눔증 환자들에게서 추출한 혈청의 IgG 아형 중 IgG4가 스파르가눔 항원에 대한 주요 항체임을 보고한 바 있다[12].

한편 본 증례의 경우 간 병변의 일부분은 기생충이나 고호산구 혈증에 대한 반응으로 발생하는 호산구성 간농양일 가능성이 있고 이런 경우에는 원인 질환이 호전되면서 간농양도 호전되는 가역적인 임상경과를 보이는 것으로 알려져 있어 추후 영상의학적 검사를 포함한 추적 관찰이 필요하겠다.

본 증례와 같이 뱀생식의 과거력이 있고 고호산구혈증을 보이는 환자의 경우 영상의학적 검사에서 악성질환이 의심될 때 스파르가눔증을 감별해야 하며, 기생충질환이 복강을 침범하였을 경우 복강경검사가 진단과 치료에 있어 유용하게 사용될 수 있겠다.

References

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10. Chi JG, Chi HS, Lee SH. Histopathologic study on human sparganosis. Korean J Parasitol 1980;18:15–23.
11. Adjobimey T, Hoerauf A. Induction of immunoglobulin G4 in human filariasis: an indicator of immunoregulation. Ann Trop Med Parasitol 2010;104:455–464.
12. Chung YB, Kong Y, Yang HJ, Cho SY. IgG antibody responses in early experimental sparganosis and IgG subclass responses in human sparganosis. Korean J Parasitol 2000;38:145–150.

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Figure 1.

Abdominal CT findings. (A) Computed tomography showed ill-defined low attenuation (arrow) in liver segment VI as well as (B) haziness with small nodes in the mesentery and peritoneal thickening (arrow) anterior to the ascending colon.

Figure 2.

Laparoscopic findings. Multiple scattered whitish plaques (arrow) were observed on the omentum, and redness and swelling were seen in the tissue surrounding whitish plaques.

Figure 3.

Histologic findings. (A) A degenerated parasitic body (black arrow) was observed in the peritoneum (H&E stain, × 40). (B) Calcospherites (black arrow) were noted in the subcuticle layer (H&E stain, × 400). (C) Serpentine granulomas (black arrow) with geographic necrosis and heavy eosinophilic infiltration (white arrow) were noted in the liver (H&E stain, × 100) and (D) omentum (H&E stain, × 200).