위에 발생한 사구종양 3예

Glomus Tumor in Stomach: 3 Cases

Article information

Korean J Med. 2011;80(5):571-577
Publication date (electronic) : 2011 May 1
Department of Internal Medicine, Dong-A University College of Medicine, Busan, Korea
윤현아, 최석렬, 이종훈, 장진석, 백양현, 이정민, 김민식
동아대학교 의과대학 내과학교실
Correspondence to Seok Reyol Choi, M.D.   Department of Internal Medicine, Dong-A University College of Medicine, 1 Dongdaesin-dong 3-ga, Seo-gu, Busan 602-715, Korea   Tel: +82-51-240-2970, Fax: +82-51-240-2087, E-mail: sychoi@dau.ac.kr
Received 2009 December 21; Revised 2010 January 5; Accepted 2010 February 4.

Abstract

사구 종양은 사구체(glomus body)의 변형된 평활근 세포에서 유래하는 양성종양으로 일반적으로 사지 말단에서 발생하나, 위장관의 사구종양은 매우 드문 것으로 알려져 있다. 저자들은 건강 검진 시 우연히 발견된 위 상피하종양을 주소로 내원한 환자에서 내시경 초음파 검사 및 CT 검사 후 수술을 통해 조직학적으로 사구종양으로 확인된 세 증례를 경험하였다. 세 증례 모두 내시경 초음파에서 제 4층에서 국소적 고에코를 보이는 비균질성 저에코 병변이 관찰되었고, CT에서 강한 조영 증강 및 이러한 조영 증강이 지연기까지 지속되는 과혈관 종양의 특징적인 소견을 보였다. 이중 한 증례는 특징적으로 쿠션 양성 소견과 CT에서 석회화 소견을 보였다. 저자들은 세 증례에서 사구종양의 서로 다른 특성을 경험하였기에 보고하는 바이다.

Trans Abstract

Glomus tumors originate in modified vascular smooth muscle cells and are most commonly found in the dermis or subcutis but are rarely observed in the stomach. We report three cases of patients who presented with incidental findings of subepithelial tumors in the stomach. One patient showed a positive cushion sign, and the others showed negative cushion signs. Endoscopic ultrasonography (EUS) demonstrated sharply demarcated hypoechoic tumors with internal hyperechoic spots in the fourth layer of the gastric wall and several hypoechoic halos around the tumors. Contrast-enhanced abdominal computerized tomography (CT) showed homogeneous high enhancement of tumors up to the delayed scan, and one case showed calcification in the tumor. For treatment, laparoscopic wedge resections were performed. Histological and immunochemical analysis of the tumor cells were compatible with glomus tumors. These characteristic findings in EUS and CT seem to be useful for the diagnosis of gastric glomus tumors. (Korean J Med 2011;80:571-577)

서 론

위 상피하 사구종양(glomus tumor)은 드문 종양으로 1948년 De Busscher [1]에 의해 처음 보고되었다. 사구 종양은 피부 온도를 조절하는 신경근동맥 수용체(neuromyoarterial receptor)인 사구체의 변형된 평활근 세포인 사구세포(glomus cell)에서 발생하는 종양이다. 대부분이 상지에서 호발하며, 전체의 30% 이상이 수지의 조갑하에 발생하는 것으로 알려져 있으나, 신체 어디에서나 발생할 수 있고 위장관에서도 드물게 보고되고 있다. 특히 위장관에서 발생하는 경우 위에서 가장 흔하게 발생하고, 일반적으로는 양성 종양이나 드물게 악성 경향을 보이기도 한다[2]. 증상으로는 상복부 불쾌감, 오심, 구토, 토혈, 혈변 및 빈혈 등이 있으며 무증상으로 발견되는 경우도 있다.

위 사구종양은 대부분 상피하종양의 형태로 관찰되므로 내시경 초음파 검사가 진단에 중요한 역할을 하며, 내시경 초음파에서 위벽의 3번째 또는 4번째 층에서 기원하는 저에코성 병변으로 관찰된다[3-5]. 그러나 내시경 초음파 소견만으로는 다른 상피하종양들과의 감별 진단이 어렵고, 드물게 원격 전이 등 악성화를 할 수 있는 종양이므로 정확한 진단이 필요하다.

현재까지 여러 사구종양 증례들에 대한 쿠션 징후 소견을 비교한 보고는 없었다. 저자들은 다양한 쿠션 징후 소견을 보인 위 상피하종양들에서 수술 후 위 사구종양으로 진단된 3예를 경험하였기에 내시경 초음파, 전산화 단층촬영(CT) 및 조직 소견의 특징을 보고하는 바이다.

증 례

증례 1

평소 특이 증상 없이 건강하게 지내던 51세 여자 환자가 타 의료기관에서 건강검진 목적으로 시행한 상부 내시경 검사에서 위전정부에 상피하종양이 발견되어 추가 검사 위해 내원하였다. 과거력 및 가족력에서 특이 사항은 없었다. 내원 시 혈압은 100/60 mmHg, 맥박 72회/분, 호흡수 20회/분, 체온 36.5℃로 정상 범위였고, 복부진찰 및 신체 검진에서도 특이 소견을 보이지 않았다. 심전도에서 심방 조기 박동이 관찰된 것 이외에는 일반 혈액 검사, 생화학 및 소변 검사, 단순 흉부 검사에서 이상이 없었다.

본원 상부 내시경 검사상 위전정부 대만에 3 cm 크기의 정상 점막으로 덮여 있는 상피하종양이 관찰되었다(Fig. 1A). 상피하종양은 위 내강의 공기를 흡인하였을 때 그 경계가 더욱 명확해졌으며, 겸자로 눌렀을 때 점막이 부드럽기는 하나 쿠션 징후는 관찰되지 않았다. 내시경 초음파에서는 제 4층에서 기원한 2.8 × 2.1 cm 크기의 비균질한 저에코 병변과 함께 고에코성 반점이 관찰되었고, 종양 주변에는 저에코 halo가 관찰되었다(Fig. 1B). 병변은 비교적 주위와의 경계가 명확하며, 다른 층으로의 침범 소견은 관찰되지 않았다. 복부 CT에서 종양은 위장관 간질종양(gastrointestinal stromal tumor) 보다 훨씬 더 강한 균질성 조영 증강 소견을 보였으며(Fig. 2A), 이러한 조영 증강이 문맥기(portal phase)까지 지속되는 과혈관성 종괴로 관찰되었다(Fig. 2B). CT에서도 주변 침범이나 림프절 증대 소견은 관찰되지 않았다.

Figure 1.

Endoscopy and endoscopic ultrasonographic findings. (A) A 3-cm-sized subepithelial mass with a smooth surface on the greater curvature in the antrum. (B) A 26.8 × 20.3-mm-sized well-circumscribed heterogeneous hypoechoic tumor, with some hyperechoic spots and a hypoechoic halo around the tumor.

Figure 2.

Abdominal CT findings. (A) Contrast-enhanced CT reveals high enhancement of a subepithelial tumor in the arterial phase. (B) The tumor persists to the portal-phase scan.

환자는 진단 및 치료 목적으로 복강경하 위쐐기절제술(laparoscopic wedge resection)을 시행 받았다. 절제된 위의 육안 소견에서 3.5 × 2 cm의 경계가 분명한 타원형의 융기된 종괴가 출혈이나 괴사 없이 회갈색의 과립 형태로 관찰되었다.

광학현미경 소견에서 고유근층에 경계가 분명하면서 혈관상이 풍부한 종양이 관찰되었고, 종양 내 작은 소엽(lobule)에는 호산구성 세포질의 다각 세포들(polygonal cells)이 있었으며, 이러한 종양 세포들은 다양한 크기의 혈관에 의해 분리되었다. 면역조직화학염색에서 CD34, S-100 protein, c-kit, Desmin에는 염색이 되지 않았고, smooth muscle actin에는 강하게 염색되어서 사구종양으로 진단되었다(Fig. 3). 환자는 수술 후 특별한 합병증 소견을 보이지 않아 수술 3일 후 퇴원하였으며 현재 외래 추적관찰 중에 있다.

Figure 3.

Pathologic findings. The tumor cells were positive for smooth muscle actin (A) and negative for C-kit (B) by immunohistochemical staining.

증례 2

평소 건강하게 지내던 61세 남자 환자가 타 병원에서 건강검진으로 시행한 위십이지장 내시경에서 위 전정부 상피하종양이 발견되어 내원하였다. 환자의 과거력, 가족력, 신체 검사, 일반혈액 검사, 일반화학 검사에서 특이 소견은 관찰되지 않았다. 내시경 검사 전정부 후벽에 위 내강으로 돌출된 3 cm 크기의 상피하종양이 관찰되었으며, 겸자로 종양을 눌렀을 때 쿠션 양성 징후를 보였다(Fig. 4). 내시경 초음파 검사에서 위 전정부 후벽의 4번째 층에서 기원하는 3.0 × 2.5 cm 크기의 저에코와 고에코가 혼재된 소견을 보이는 종양과 저에코 halo가 종양 주변에서 관찰되었다. 복부 CT에서는 3 cm 크기의 소엽상 경계를 보이면서 강한 조영 소견을 보이는 상피하종양이 관찰되고 종양 내부에는 다발성 석회화를 동반하고 있었다(Fig. 5A). 이러한 조영 증강은 문맥기까지 이어지는 소견을 보였으며, 문맥기에는 종양 중심에서 점차적으로 조영제가 채워지는 양상이 관찰되었다(Fig. 5B). 저자들은 사구 종양 또는 위장관 기질종양 의심하에 복강경 쐐기 절제술을 시행하였으며, 수술 후 병리조직학적 검사와 면역조직화학염색에서 smooth muscle actin에 염색되는 사구종양으로 확진되었다. 환자는 수술 후 5일째 특이소견 없이 퇴원하였고, 6개월 뒤 검사한 위십이지장 내시경과 CT 재발 소견이 관찰되지 않았다.

Figure 4.

Endoscopic findings. (A) A subepithelial tumor with a smooth surface at the posterior wall of the antrum. (B) The tumor is soft and easily compressed by the biopsy forceps (positive cushion sign).

Figure 5.

Abdominal CT findings. (A) Subepithelial mass in the antrum with well-enhanced tubular structure and calcified flecks. (B) The tumor shows a gradual central pooling of contrast medium within the tumor in the portal phase.

증례 3

평소 건강하게 지내던 42세 여자 환자가 타 병원 위십이지장 내시경에서 발견된 위 전정부 상피하종양으로 내원하였다. 2년 전 처음 상피하종양을 발견했을 당시 크기는 2.0 × 1.5 cm였으며, 그 이후 경과관찰을 위해 시행한 위십이지장 내시경에서 크기가 3.0 × 2.0 cm로 증가한 상태였다. 환자의 과거력, 가족력, 이학적 검사, 검사실 검사에서 특이 소견은 관찰되지 않았다. 내시경 초음파 검사에서 위 전정부 후벽의 4번째 층에 내측으로 성장하는 2.8 × 1.7 cm 크기의 비균질한 저에코 및 몇몇 고에코성 반점 소견을 보이는 종양과 종양 주변 저에코 halo가 관찰되었으며, 겸자로 종양을 눌렀을 때 쿠션 징후는 관찰되지 않았다. 복부 CT에서는 위 전정부 후벽에 위장관 간질 종양보다 강한 조영을 보이는 종양이 관찰되었으며 이 조영 증강은 문맥기까지 이어지는 소견을 보였다. 사구 종양 의심하에 복강경 쐐기 절제술을 시행하였으며 수술 후 병리조직학적 검사와 면역조직화학염색에서 smooth muscle actin과 vimentin에 염색되는 사구종양으로 확진되었으며, 비정형적 유사분열 소견이나 악성화 경향은 관찰되지 않았다. 환자는 수술 후 4일째 특이소견 없이 퇴원하였다.

고 찰

사구종양은 1924년 Masson에 의해서 처음 기술되어 사구맥관종(glomangioma)으로도 불리며, 피부 온도를 조절하는 신경근동맥 수용체인 사구체에서 기원하여 온도변화에 따라 수축해 혈류량을 조절한다. 대부분 상지의 피부나 피하층에서 발견되며, 단일성의 통증을 유발하는 결절로 조갑하 병변에서 보고되는 경우가 흔하다. 그러나 때때로 폐, 종격동, 뼈, 위, 구강점막, 자궁 경부 등에서도 발견되기도 한다.

위 사구종양은 위 양성 종양의 2%를 차치하며, 여성에서 더 호발하고 진단 당시 평균 연령은 55세 정도이다[2]. 위 사구종양은 상복부 불편감, 소화불량, 오심, 구토, 위장관 출혈 등 다양한 증상을 나타내며, 약 30% 정도는 궤양을 형성할 만큼 커져서 상부 위장관 출혈을 유발하고[6], 15% 정도는 증상 없이 우연히 발견된다. 종양크기는 1.1-7.0 cm로 다양하고 대부분 전정부에 위치하며[2], 거의 단일성이나 다발성으로 발견되는 경우도 있다[7]. 본 세 증례들에서도 종양은 위 전정부에 궤양이 없이 단일성으로 위치하였고, 세 경우 모두 건강검진에서 발견되었다. 이는 아마도 평소 가벼운 소화 불량과 같은 증상이 있었으나 별다른 검사를 시행하지 않다가 건강검진에서 사구종양이 발견되었을 가능성이 높다.

사구종양은 수술 전 진단이 어렵다. 궤양이 동반되거나, 궤양이 없이 둥근 형태의 상피하종양 외에는 내시경적 특징이 없으므로 내시경 초음파 검사가 상피하종양의 위치 및 형태를 확인하는 데 도움이 된다. 내시경 초음파 검사에서 제 3층 또는 제 4층에 비교적 규칙적인 경계를 가지는 저에코 부위와 부분적인 고에코 부위가 보이는 종양으로 보이며 주변에 저에코 halo가 관찰된다[8]. 초음파 내시경상 제 4층에 저에코 병변이 관찰될 때는 사구종양, 신경초종(Schwannoma), 이소성 췌장, 염증성 섬유상 용종(inflammatory fibrinoid polyp), 유암종(carcinoid tumor), 지방종, 평활근종(leiomyoma), 평활근육종(leiomyosacrcoma), 위장관 간질종양 등의 다른 상피하종양과 감별이 필요하다. 이 중에서 이소성 췌장, 염증성 섬유상 용종, 지방종은 비교적 사구종양과 감별이 가능하나, 위장관 간질종양, 신경초종, 평활근종은 내시경초음파 소견이 사구종양과 유사하여 감별이 쉽지 않다.

초음파 내시경 소견만으로 위장관 간질종양, 신경초종, 평활근종을 구별하기는 어려우나, 이전에 발표된 증례들에서 종양 주변에서 종양보다 낮은 수준의 halo를 사구종양의 특징적인 소견으로 제시한 바가 있다[3,9,10]. 본 증례들에서도 몇몇 증례와 유사하게 종양 주변부에 저 에코성의 halo가 관찰되었다. 이러한 저에코 halo는 주위의 정상 고유근층과 연속되면서 고유근층과 유사한 에코 수준을 보이는데, 이는 비후된 종양 주위 고유근층이 상대적으로 에코 수준이 높은 사구종양을 둘러싸기 때문에 생기는 소견으로 추정된다. 한 연구에 따르면 위장관 간질종양과 신경초종에서도 내시경 초음파에서 경계부 halo가 관찰 될 수 있다고 보고하였으나[11], 24명을 대상으로 한 소규모 연구였으므로 제한점이 있을 수 있다. 이제까지 보고된 사구종양은 대부분 쿠션 징후에 대해 언급되지 않았고, 일부에서는 음성[11,12] 또는 양성[13]으로 보고되기도 하였으나, 본 증례 2처럼 쿠션 징후 양성이면서 석회화가 동반된 증례 보고는 없었다. 이러한 쿠션 징후 양성 소견은 사구종양의 특성상 고유근층에 혈관이 풍부한 해면 조직의 상대적인 함량에 따라 쿠션 징후가 다양하게 나타날 수 있으며, 석회화가 동반되더라도 쿠션 징후 양성 소견을 보일 수 있음을 의미한다.

사구종양은 CT에서 문맥, 하대정맥, 비장과 유사한 조영 증강을 보이는 혈관 특성을 가진다. 이러한 강한 조영 증강이 문맥기 및 지연기까지 지속되는 것이 사구종양의 특징인 반면에 위장관 간질종양은 근육과 같거나 약간 강한 조영 증강을 보인다[14]. 또한 사구종양은 CT에서 종양 내부에 드물게 석회화가 관찰되기도 하는데, 증례 2에서 종양 내부에 다발성 석회화가 관찰되었다. 이처럼 동맥기에서 문맥과 거의 유사한 정도의 강한 균질성 조영 증강이 지연기까지 지속되는 소견은 혈관 기원의 양성 종양을 시사하는 소견으로 조영 증강이 덜한 위장관 간질종양이나 평활근종 보다는 사구종양, 혈관종, 임파관종 등의 혈관 기원의 상피하종양으로 그 범위를 좁힐 수 있다.

위 사구종양은 대부분 양성이나 드물게 악성의 경과를 보인다. 국내에서는 다발성 간 전이를 동반한 경우가 1예 보고된 바 있으며[15], 국외에서도 아주 드물게 원격전이가 보고되었다[2]. 악성을 시사하는 소견으로는 종양의 침범 깊이가 깊으면서 병변의 크기가 2 cm 이상일 경우, 유사분열 활성(mitotic activity)이 5/50 HPF 이상으로 관찰되는 경우, 핵이형성이 있는 경우, 방추세포화(spindle cell change)가 관찰되는 경우, 혈관 침범이 있는 경우 정도로 알려져 있다[16]. 현재까지 종양의 크기 변화와 악성 소견에 대해 알려진 것은 없고, 본 증례3에서도 2년간의 경과관찰 동안 상피하종양의 크기가 증가하여 수술을 시행하였으나 악성화 증거는 관찰되지 않았으므로, 크기 변화에 따른 악성화 가능성은 큰 의미가 없을 것으로 생각된다. 위에서 발생하는 경우 다른 장기와 다르게 악성화 빈도가 낮으나, 유사분열수가 적더라도 크기가 큰 경우(6.5 cm) 간 전이가 보고된 예[2]가 있으므로 크기가 큰 경우에는 좀 더 적극적인 추적 관찰이 필요할 것으로 생각된다.

위 사구종양은 수술 전 내시경 초음파 유도 미세침흡인세포검사(fine needle aspiration, FNA)를 통해 진단할 수도 있으나, 유암종, 혈관주위세포종, 평활근아세포종(leioblastoma), 맥관근종(angiomyom) 등과 감별이 필요하다. 실제로 한 증례에서 상피하종양에 초음파 유도 FNA를 시행하여 처음에 유암종으로 진단하였으나, 신경 내분비종에 대한 특수 면역조직화학적 염색에서 결론에 이르지 못하여 수술을 통해 위 사구종양으로 확진 하였다[17]. 다른 한 증례 역시 초음파 유도하 FNA를 시행하여 유암종으로 진단하였으나, 6개월 뒤에도 종양의 크기 변화가 없어 시행한 2차 초음파 유도하 FNA에서 위 사구종양 소견을 보여 수술을 시행한 후 사구종양으로 최종 진단하였다[18]. 이와 같이 초음파 유도하 FNA의 정확도는 시술자의 경험에 따라 진단의 정확도가 달라질 수 있으므로 시술자의 경험이 매우 중요하다 할 수 있다. 또한 병리 의사가 초음파 유도하 FNA 시행 시 바로 판독을 하면 바늘 삽입 횟수를 줄일 수 있어 진단의 정확도를 높이고 합병증을 낮출 수 있는 좋은 방법으로 알려져 있지만, 우리나라 의료현실에서 시행하기 어렵다는 문제점이 있다. 본 저자들은 장비의 부족으로 초음파 유도하 FNA를 시행하지 못하였다.

위 사구종양은 악성 잠재력 여부를 예측하기가 불가능하므로 치료계획이나 술 후 경과 관찰에 대해 정립된 바가 없는 실정이다. 일부에서 악성종양이 보고 되기는 하나 대부분이 양성 종양이므로 확실한 전이소견이 없는 경우 복강경을 이용한 쐐기절제술과 같은 국소 절제술로 충분하다. 종양의 크기가 작은 경우 내시경적 절제술도 고려해 볼 수 있겠으나, 불완전 절제 시 국소 재발이 흔하고, 제 4층에 위치하여 주변 조직과의 유착으로 인한 천공의 위험성이 있으므로 종양의 크기가 매우 작을 경우를 제외하고는 수술적 치료가 우선이 될 것으로 생각된다. 또한 수술 전에 임상 소견과 내시경, 방사선학적 진단으로 위 사구종양의 정확한 진단이 이루어진다면 광범위 위 절제술이나 위 아전 절제술과 같은 확장된 수술을 피할 수 있을 것이다.

세 증례 모두에서 내시경 초음파에서 종양 주변 halo 소견을 보이는 저에코성 병변과 고에코성 반점이 혼재된 종양이 위벽의 4번째 층에서 관찰되었으며, 한 증례에서는 지금까지 보고와는 다르게 쿠션 징후 양성 소견을 보이면서 CT에서 석회화를 동반하였다. 복부 CT에서 위장관 간질종양보다 강한 균질성 조영 증강이 문맥기까지 지속되는 과혈관성 종괴 소견과 종양 주변 halo 등의 내시경 초음파 소견을 종합하여 볼 때, 다른 간엽 기원 종양들과 구별되는 사구종양의 특징적인 소견을 추정할 수 있다. 저자들은 수술 전 내시경 초음파 검사 및 CT를 통해 사구종양의 전이소견을 배제한 뒤 복강경하 쐐기절제술을 시행하였다. 본 증례들의 경우 모두 종양의 크기가 2 cm 이상이었으나 악성 사구종양으로 간주될만한 다른 소견이 관찰되지 않았고, 음성 절제연이 확보되었으므로 적절한 치료가 시행되었다고 판단되지만, 재발이나 전이에 대한 주기적인 경과관찰이 필요할 것이다. 향후 내시경 초음파, 복부 CT, 내시경 유도 FNA 등에 대한 추가적인 연구가 이루어진다면 위 상피하종양의 정확한 감별 진단에 기여할 것으로 생각된다.

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Figure 1.

Endoscopy and endoscopic ultrasonographic findings. (A) A 3-cm-sized subepithelial mass with a smooth surface on the greater curvature in the antrum. (B) A 26.8 × 20.3-mm-sized well-circumscribed heterogeneous hypoechoic tumor, with some hyperechoic spots and a hypoechoic halo around the tumor.

Figure 2.

Abdominal CT findings. (A) Contrast-enhanced CT reveals high enhancement of a subepithelial tumor in the arterial phase. (B) The tumor persists to the portal-phase scan.

Figure 3.

Pathologic findings. The tumor cells were positive for smooth muscle actin (A) and negative for C-kit (B) by immunohistochemical staining.

Figure 4.

Endoscopic findings. (A) A subepithelial tumor with a smooth surface at the posterior wall of the antrum. (B) The tumor is soft and easily compressed by the biopsy forceps (positive cushion sign).

Figure 5.

Abdominal CT findings. (A) Subepithelial mass in the antrum with well-enhanced tubular structure and calcified flecks. (B) The tumor shows a gradual central pooling of contrast medium within the tumor in the portal phase.