폐농양 치료 후 발생한 치명적 대량 객혈을 동반한 폐동맥가성동맥류 1예
Fatal Massive Hemoptysis Related to a Pulmonary Artery Pseudoaneurysm after Treatment of a Lung Abscess
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Abstract
폐동맥가성동맥류는 매우 드문 혈관질환으로 파열될 경우 대량 객혈이 발생할 위험성이 높아 치명적일 수 있다. 저자들은 폐농양 치료 후 발생한 폐동맥가성동맥류의 파열로 대량 객혈이 발생하여 금속색전코일을 이용하여 성공적으로 색전술을 시행하였지만, 호흡부전으로 사망한 환자를 경험하였기에 문헌고찰과 함께 보고하는 바이다.
Trans Abstract
Pulmonary artery pseudoaneurysm (PAP) is a very rare vascular abnormality and is often caused at least in part by infection. While Mycobacterium tuberculosis is a relatively common cause of PAP, it can also result from a lung abscess. Aneurysm rupture resulting in massive hemoptysis is potentially fatal, with death caused by aspiration of blood and consequent asphyxiation. We admitted a 55-year-old man with massive hemoptysis. He had been treated with intravenous antibiotics for three weeks after diagnosing a lung abscess. Contrast-enhanced chest computed tomography revealed a pseudoaneurysm inside the abscess. Diagnostic catheter pulmonary angiography confirmed the diagnosis of pseudoaneurysm of the pulmonary artery. Embolization successfully controlled the airway bleeding. However, the patient died of acute respiratory failure on the seventh hospital day. When hemoptysis is due to sustained inflammation, such as a lung abscess, bleeding from the pulmonary artery should be considered.
서 론
폐동맥가성동맥류는 매우 드문 질환으로 폐의 염증으로 발생한 침식에 의해 폐동맥 말단부의 손상으로 발생하며 파열되면 치명적인 대량 객혈을 일으킬 수 있다[1]. 대량 객혈이 발생한 경우 질식과 실혈로 인한 사망률이 50% 이상으로 높기 때문에 빠른 진단과 치료가 필요하며, 치료로 외과적 폐절제술과 색전술 등이 있고 기관지동맥과 폐동맥 등에 색전술을 시행하면 75-90%에서 빠르고 효과적인 지혈이 될 수 있다[2,3]. 하지만 적절한 치료에도 불구하고 치명적인 경과를 보이는 경우가 보고되고 있다[4,5].
저자들은 내원 3주 전 폐농양을 치료하여 호전 후 발생한 대량 객혈에 대하여 흉부 전산화단층촬영과 기관지동맥, 늑간동맥 및 폐동맥조영술을 시행하여 폐동맥가성동맥류를 진단하였고 이에 성공적으로 색전술을 시행하였지만 치명적인 경과를 보인 1예를 경험하였기에 문헌고찰과 함께 보고하는 바이다.
증 례
환 자: 55세 남자
주 소: 객혈
현병력: 환자는 내원 3주 전 본원에서 폐농양 진단 후 2주간의 항생제(ceftriaxone, clindamycin) 치료 후 호전되어 경구용 항생제로 변경하여 퇴원하였다. 당시 시행한 혈액배양 검사, 객담배양 검사 및 기관지내시경을 통한 기관지세척액 검사에서는 폐농양의 원인균은 동정되지 않았다. 이후 특이증상 없이 지내던 중 내원 당일 새벽 갑작스럽게 300 mL 가량의 대량 객혈 및 호흡곤란이 발생하여 응급실로 내원하였다.
과거력: 폐결핵 및 고혈압, 당뇨는 없었다.
사회력: 20갑년의 흡연력이 있었다.
진찰 소견: 내원시 혈압은 128/93 mmHg, 맥박은 140회/분, 호흡수는 20회/분, 체온 36.5℃였다. 급성 병색을 보였으며 청색증 소견이 관찰되었고 의식은 저하되어 있었다. 흉부 청진상 우측 하폐야에서 거친 호흡음과 흡기시 수포음이 청진되었고 천명음은 들리지 않았다.
검사실 소견: 응급실 내원 당시 시행한 동맥혈가스 검사에서 산도는 6.91, 산소분압은 57 mmHg, 이산화탄소분압은 73 mmHg, 중탄산염은 14.6 mmol/L, 산소포화도는 64%였다. 바로 기관삽관을 시행하였고 인공호흡기를 적용하면서 시행한 동맥혈가스 검사는 산도는 7.25, 산소분압은 150 mmHg, 이산화탄소분압은 49 mmHg, 중탄산염은 21.5 mmol/L, 산소포화도는 99%로 호전되었다. 말초혈액 검사상 백혈구 33,020/mm3 (호중구 41.7%), 혈색소 9.5 g/dL, 혈소판 536,000/mm3였으며, 프로트롬빈시간 10.0초(international normalized ratio 0.84), 활성화부분트롬보플라스틴시간 35.9초였다. 생화학 검사에서, 혈청요소질소 12.0 mg/dL, 크레아티닌 0.69 mg/dL, AST 45 IU/L, ALT 19 IU/L, 총 빌리루빈 0.23 mg/dL, C-반응성단백 0.35 mg/dL였다. 심전도는 동성빈맥 소견을 보였으며 허혈성 변화는 없었다.
방사선 소견: 단순 흉부 X-선 촬영에서 우하엽의 침윤성 병변이 관찰되었고, 흉부 전산화단층촬영을 시행한 결과 이전 폐농양 치료시 시행한 흉부 단층촬영(Fig. 1)에서 관찰되었던 우하엽의 액체가 차여있는 공동의 크기는 감소하였으나 이 부위에 이전에 보이지 않던 폐동맥과 비슷한 정도로 조영 증강되는 구형의 결절이 확인되었고 폐동맥가성동맥류를 의심할 수 있었다(Fig. 2).
A chest radiograph three weeks before admission to our hospital shows consolidation in the right lower lung (A) and chest computed tomography shows a large cavitary lesion in the right lower lobe with a thickened wall, destruction of the normal lung parenchyma, and intracavitary high-density material (B, C). Follow-up simple chest radiography after one week of antibiotics shows lung lesion improvement (D). L, left; PA, posteroanterior.
Initial chest computed tomography shows a new pseudoaneurysm (arrow) within the fluid-filled cavitary lesion in the right lower lobe (A, B).
치료 및 경과: 내원 당일 가성동맥류에 대한 색전술을 시행하기 위하여 기관지동맥조영술과 늑간동맥조영술을 시행하였으나 가성동맥류를 확인할 수 없었다. 이어서 시행한 폐동맥조영술에서 우하엽 부위로 약 3 cm 크기의 가성동맥류와 함께 영양동맥을 확인할 수 있었다. 이에 가성동맥류의 근위부와 원위부에 걸쳐 각각 금속 색전 코일(stainless coil, COOK, Bloomington, IN, USA)을 이용한 색전술을 시행하였으며 이후 시행한 폐동맥조영술에서 가성동맥류는 더 이상 조영되지 않았다(Fig 3). 시술 후 더 이상의 객혈 소견은 없었으나 이전 대량 객혈로 인한 흡인성 폐렴과 급성 호흡부전증후군이 발생하여 3병일째 굴곡기관지내시경을 시행하였다. 굴곡기관지내시경상 우하엽 기관지에서 다량의 혈전 및 출혈성 병변이 관찰되었다(Fig. 4). 이후 폐렴과 급성 호흡부전증후군이 악화되어 인공호흡기로도 동맥혈 산소분압이 유지되지 않아 체외막산소화장치 치료를 권유하였으나 보호자들이 거부하여 시행하지 못하였고 7병일째 호흡부전으로 사망하였다.
Selective pulmonary arteriograms show a pseudoaneurysm in the right lower lobe, which was later embolized (A, B). After coil embolization of the pseudoaneurysm, the pulmonary angiogram shows no flow into the aneurysmal sac (C).
Flexible bronchoscopy shows a large amount of clotted blood in the right lower lobe bronchus.
고 찰
폐동맥가성동맥류는 세 층으로 이루어진 동맥혈관벽에서 확장된 동맥혈관이 모든 층을 가지는 진성동맥류와 다르게 동맥의 파열로 인해 세 층 모두를 포함하지 않고 일부분에 걸쳐 혈관벽에 확장이 일어나 동맥강과 혈종 사이에 혈류의 교통이 있는 것으로[6], 약 14,000여 명을 부검하였을 때 1명 정도 발견되는 매우 드문 질환이다[7].
폐동맥가성동맥류는 흉부 외상, 감염성 폐질환, Swan-Ganz 카테터시술, 패혈성 색전증 등에 의해서 발생할 수 있으며 이중 감염성 폐질환이 흔한 원인으로 알려져 있다[8]. 감염성 동맥류는 결핵균의 감염으로 인해 생긴 공동성 병변이 폐동맥을 침범함으로써 유발되는 rasmussen 동맥류가 가장 많이 보고되고 있으며 이외에도 매독균이나 폐렴에 의한 동맥류도 알려져 있다[1]. 이러한 감염성 동맥류의 발생 기전은 결핵과 같은 염증성 질환으로 손상된 동맥의 혈관벽이 높은 동맥혈 압력에 의해 늘어나서 동맥류를 형성하는 것으로 알려져 있으며 염증반응에 의한 혈관의 취약성 증가로 인해 파열하면서 대량 객혈이 발생할 수 있다[3,9].
대량 객혈의 정의는 문헌마다 차이가 있지만 일반적으로 24시간 동안 100-600 mL 이상의 객혈이 있거나 객혈로 인해 혈역학적으로 불안정하거나 호흡에 장애가 발생하는 경우 또는 객혈로 인해 혈액내 헤마토크릿이 30% 미만으로 감소하는 경우를 의미한다[2].
폐동맥가성동맥류의 진단을 위해서는 조영 증강 흉부 전산화단층촬영에서 주위 혈관과 함께 조영 증강되는 종괴로 보이는 경우 가성동맥류를 의심할 수 있지만 영양동맥을 정확히 발견할 수 없다면 기관지동맥류와의 감별 진단을 위해서는 폐동맥조영술이 반드시 필요하다[2,3]. 그러나 폐동맥조영술만을 시행했을 경우 가성동맥류의 위치나 혈류 등으로 인해 진단율이 낮아질 수 있기 때문에 조영 증강 흉부 전산화단층촬영을 같이 시행하는 것이 추천된다[10].
본 증례에서 폐동맥가성동맥류가 입원 3주 전 치료한 폐농양 때문에 발생한 것으로 판단한 이유는 외상이나 카테터시술 기왕력, 혈관염이나 기관지확장증, 폐결핵 등의 기저폐질환이 없었고 대량 객혈로 입원 당시 이전 폐농양으로 치료시 시행하였던 조영 증강 흉부 전산화단층촬영에서 보이지 않던 가성동맥류가 폐농양이 있었던 부위에서 새로이 관찰되었기 때문이다. 조영 증강 흉부 전산화단층촬영에서 영양동맥을 직접 확인할 수 없었지만 가성동맥류의 조영 증강 정도가 폐동맥과 유사하였고, 기관지동맥조영술과 늑간동맥조영술상에서 보이지 않았던 가성동맥류가 폐동맥조영술에서 보였기 때문에 가성동맥류의 기원부위가 폐동맥임을 알 수 있었다. 그리고 폐동맥색전술 후 더 이상의 객혈이 없었다는 점에서 폐동맥으로부터 기원한 가성동맥류의 출혈임을 명확히 알 수 있었다.
객혈에 대한 치료로는 원인질환에 대한 내과적 치료, 기관지내시경을 통한 기관지내 압전(balloon tamponade), 혈관조영술을 통한 색전술 및 외과적 폐절제술 등의 치료를 시행한다. 폐동맥류 출혈에서 객혈의 양이 적고 환자의 상태가 안정적일 시에는 보존적 치료가 가능하지만 대량 객혈 시에는 색전술 또는 외과적 절제술이 고려될 수 있다. 외과적 절제술이 재출혈의 가능성이 거의 없는 가장 완전한 치료이지만 혈역학적으로 불안정한 상태에서 응급수술을 시행할 경우 사망률이 40%에 이르는 것으로 알려져 있다[2]. 따라서 근래에는 금속코일, 젤폼(gelfoam)이나 Histoacryl® (N-butyl-2-cyanoacrylate, B. Braun, Melsungen, Germany)을 이용한 폐동맥색전술이 수술적 치료를 대체하는 안전하고 효과적인 방법으로 이용되고 있으며 특히 수술의 고위험군에서 폐동맥색전술은 유용하게 사용된다. 하지만 색전술은 출혈을 일시적으로 막을 수는 있지만 객혈을 유발한 기저폐질환을 치료하는 것이 아니기 때문에 언제든지 재출혈이 발행할 수 있다[11,12].
감염성 동맥류 중 폐렴 또는 폐방선균증에 의한 폐동맥가성동맥류 출혈로 인해 객혈이 발생한 경우는 여러 예가 보고되었다[8,9]. 하지만 폐농양에 의한 합병증으로 동맥류 출혈이 발생한 예는 매우 드물고 보존적 치료로 호전된 예가 보고되었을 뿐이다[13]. 본 증례처럼 폐농양으로 발생한 폐동맥가성동맥류로 인해 치명적인 대량 객혈을 유발하여 색전술을 시행한 예는 저자들이 검색한 결과 국내외에서 보고된 적이 없다. 폐동맥가성동맥류 출혈은 폐동맥 색전술이나 수술적 절제를 통해 성공적으로 치료한 여러 예가 있지만[8,9], 대량 객혈이 발생시 적절한 치료에도 불구하고 쇼크나 호흡부전 등의 합병증이 발생하여 사망에 이를 수 있을 만큼 그 임상경과가 다양하다[4,5].
결론적으로 괴사성 폐렴이나 폐농양의 합병증으로 드물게 폐동맥가성동맥류가 발생할 수 있고 이로 인한 출혈로 대량 객혈이 발생할 수 있으며 이는 질식, 실혈 및 급성 호흡부전 등으로 사망률이 높은 합병증이다.
국내외에서 폐농양에 동반된 폐동맥가성동맥류 출혈에 의한 대량 객혈 환자에서 성공적으로 색전술을 시행하였지만 치명적 경과를 보인 증례보고가 없어 본 증례를 보고하며, 본 증례와 같이 폐농양의 치료 후 객혈의 증상이 있는 경우 치료 부위에 폐동맥가성동맥류가 있을 수 있으므로, 이의 가능성을 염두에 두고 조기 진단과 치료를 시행하는 것이 환자의 생존율을 향상시킬 수 있을 것으로 보인다.