서 론
Brunner 샘은 십이지장샘으로도 불리며, 주로 십이지장의 점막 또는 점막 하층에서 존재하면서 점액을 분비하여 위액으로부터 십이지장을 보호하는 역할을 한다. Brunner 샘의 양성 증식으로 인하여 발생하는 Brunner 샘 과다형성(hyperplasia)의 정확한 발병기전은 밝혀지지 않았지만, 과다한 위산분비가 원인이 되어 이에 대한 방어기전으로 발생하는 것으로 알려져 있다[1]. 오늘날, 건강검진 등 내시경 시행 횟수가 늘어나면서 진단의 빈도가 증가하고 있고, 대부분 결절의 형태로서 단발성 또는 다발성의 용종으로 관찰된다[2]. 심각한 경우 위장관 출혈, 십이지장 폐색, 장중첩 등과 같은 증상을 일으키기도 하나 대부분 무증상이고 악성으로 진행하는 경우가 없어 합병증이 동반되지 않는 한 치료 없이 추적 관찰하는 것으로 알려져 있었다[2,3]. 그러나 최근 Brunner 샘 과다형성의 조직검사에서 형성이상 및 악성 변화를 동반한 사례들이 보고되면서 악성화 진행 가능성에 대해 논의가 되고 있다[4-9].
저자들은 항문 출혈을 주증상으로 방문하여 다른 위장관 출혈을 배제하기 위해 시행한 상부위장관 내시경 검사에서 우연히 Brunner 샘 과다형성이 발견되어 용종절제술 이후 병리조직 검사에서 형성이상이 발견된 드문 예가 있어 보고한다.
증 례
환 자: 강○○, 남자, 60세
주증상: 항문 출혈
현병력: 내원 약 일주일 전 배변 시 발생한 약 5-10 mL 정도의 선홍색 항문 출혈이 있어 본원을 방문하였다. 외래에서 시행한 직장 수지 검사에서 2도 정도의 내치핵이 관찰되었으며 소화관 출혈에 대한 자세한 검사를 위해 상부위장관 내시경 검사를 시행하기로 했다.
과거력: 특이소견 없음
사회력: 흡연력은 약 40갑년이었으며, 음주력은 약 40년간 소주 한 병씩 주 2-3회이었다.
진찰 소견: 내원 당시 혈압 122/77 mmHg, 체온 36.7℃, 호흡수 18회, 맥박 83회/분이었고, 전신상태는 양호하였다. 결막은 창백하지 않았고 공막에 황달 소견 보이지 않았으며 혀의 탈수 소견도 없었다. 피부 긴장도 및 결절 등의 피부 이상 소견은 없었다. 또한 흉부청진에서 폐음과 심음 모두 정상이었고 빈맥이나 부잡음은 관찰되지 않았으며 복부는 부드러웠고 정상 장음이 들렸으며 압통이나 만져지는 종괴는 없었다.
검사실 소견: 말초혈액 검사에서 백혈구 8,100/mm3(호중구: 64%), 적혈구 침강속도 58 mm/hr, 혈색소 14.2 g/dL, 헤마토크릿 40.4%였다. 혈청 생화학 검사에서 혈청 콜레스테롤 135 mg/dL, AST 22 U/L, ALT 11 U/L, 총 단백 6.1 g/dL, 알부민 3.9 g/dL, ALP 157 IU/L, r-GTP 18 IU/L이었다.
영상의학 소견: 흉부 및 복부 X-선 검사는 정상 소견이었다.
치료 및 경과: 입원 후 항문 출혈은 더 이상 발생하지 않았으나, 명확한 출혈부위에 대한 검사 및 평가를 위하여 상부위장관 내시경 검사를 시행하였다. 식도 및 위에서는 특별한 출혈을 일으킬 만한 이상소견이 없었으나, 십이지장 제2부에서 목이 없는 0.8 × 1.0 cm 크기의 Yamada III형의 용종이 관찰되었다(Fig. 1A). 용종의 두부는 가운데가 움푹 들어간 모양이었고, 표면은 주변의 정상 십이지장 점막과 같은 점막으로 덮여 있었으며 점액을 분비하는 것을 관찰할 수 있었다. 내시경 진단과 함께 조직 검사를 시행하였다(Fig. 1B).
내시경 진단 후 병리조직 검사에서 십이지장 용종은 융모샘종으로 밝혀져 남아있는 십이지장의 용종은 내시경적 용종절제술을 시행하였다. 십이지장의 구부에 접근하여 용종 목에 고장성 생리식염수와 에프네프린 국소 주입을 한 후 용종제거 올가미를 이용하여 절제하였다(Fig. 2). 절제된 조직은 분엽화된 표면을 가진 0.8 × 1.0 cm 크기의 종괴로서 병리조직학적으로는 점막근층의 평활근 세포, Brunner 샘 및 분비관 세포의 증식이 있는 Brunner 샘 과다형성이 확인되었으며(Fig. 3A), 이와 더불어 분비관 세포의 상피가 형성이상 단계로의 이행되는 부위가 존재하는 저등급 형성이상을 동반한 Brunner 샘 과다형성으로 판명되었다(Fig. 3B).
이후 절제부위에서의 출혈이나 천공과 같은 시술로 인한합병증은 발견되지 않았으며, 현재 외래에서 추적관찰 중이다.
고 찰
Brunner 샘은 현미경적으로 십이지장의 점막하층에 존재하는 분지화된 나선형의 관상샘으로 크기는 0.5-1.0 mm이며 분비물은 투명하고 점액질의 알칼리성(pH 8.2-9.3)으로 위산으로부터 십이지장 점막을 보호하는 역할을 한다[1]. 대부분 십이지장의 구부에 분포하며 원위부로 갈수록 수가 감소하지만, 제2부 및 제3부에도 정상적으로 존재한다[1,2].
십이지장에서 발생하는 종양은 그 병변의 크기나 위치가 임상적 증상을 나타내는 경우는 매우 드물다. 최근 상부위장관 내시경의 발전 및 시술 횟수의 증가로 인하여 십이지장 종양 발견 및 진단 횟수가 증가하고 있다[2]. 십이지장에서 병발하는 종양의 빈도는 전체 위장관 종양의 약 2% 정도를 차지하며, 이 중 Brunner 샘 과다형성은 전체 십이지장 종양 중 약 10% 정도의 빈도를 보이는 드문 질환이다[3,4].
Brunner 샘 과다형성은 Brunner 샘의 증식과 그에 따른 형태학적인 다양성으로 인해 과오종, 샘종, Brunneroma 등으로 다양하게 불리고 있다[10]. Brunner 샘 과다형성은 조직학적으로 섬유질 사이막으로 분리된 많은 Brunner 샘의 결절성 병변으로 여겨지고 있는 경우를 말하며, 과오종은 샘꽈리, 관, 평활근육, 지방조직, 림프조직 등이 혼합되어 있는 고립 덩이를 일컬어 왔다. Brunner 샘종, 혹은 Brunneroma는 조직적으로 Brunner 샘 과오종과 비슷한 병변에 적용되었다[10-12]. 그러나 이런 다양한 명명법은 진단에 있어 혼란을 가져왔다. 보통 샘종은 형성이상을 동반하는 경우를 일컫지만, 병변들은 세포적 비정형성을 보이지 않기 때문에 Brunner 샘종이라는 용어는 지지를 받지 못하고 있다. 병리학자들 조차도 Brunner 샘 과다형성과 샘종의 구별에 있어 확립된 것이 없으나, The Armed Forces Institute of Pathology에서는 병변 크기가 5 mm 미만이고 독립적이든 여럿이든 그것은 과다형성이라고 하고, 크기가 5 mm보다 크면 샘종이라 명명하였다[13]. 한편, 크기에 의한 구분이 아닌 실제로 세포적 비정형성을 동반하는 경우가 관찰되면서 진성 Brunner 샘종이라는 용어를 사용하기도 한다[8].
Brunner 샘 과다형성은 상복부 불편감 이외에 임상증상이 없는 경우가 대부분이지만 간혹 출혈과 장폐색, 장중첩증과 같은 합병증을 동반하기도 한다[10,14]. 증상이 있으면서 생명을 위협하는 심각한 합병증을 동반하는 경우 절제가 필요하지만, 대부분 임상적인 문제가 없어 경과관찰하면 되는 것으로 알려져 있다[15,16].
Brunner 샘 과다형성의 감별 질환으로는 지방종, 평활근종, 신경종, 유암종, 이소성 췌장, 샘암 등이 있으며 조직검사로 확진할 수 있다. Brunner 샘 과다형성은 합병증을 동반하는 경우 이외에 악성종양 및 다른 종양과의 감별진단이 필요하다고 판단하는 경우에도 절제 후 조직검사가 필요하다[14,17,18]. 일반적으로 전체 소장에 발견되는 샘종이 악성종양으로 진행하는 빈도는 약 1% 미만으로 보고되고 있지만, 조직학적으로 형성이상의 정도가 높고 융모상을 보이는 경우는 악성으로 발전할 수 있는 고위험군이 된다[15]. 현재까지 Brunner 샘 과다형성에서는 세포적 형성이상을 동반하지 않는다고 알려져 있어, 합병증을 일으키지 않는 작은 Brunner 샘 과다형성은 관심의 대상이 되지 않았다[16]. 그러나 Brunner 샘 과다형성과 동반된 형성이상 및 암종에 대한 증례가 산발적으로 보고되면서 악성으로의 진행 가능성에 대하여 관심이 증가하고 있다[4-8]. 최근 약 10년간 6,223건의 십이지장 종양에 대한 연구에서 722건의 Brunner 샘과 연관된 결절이 확인되었으며, 이 중 15건(2.1%)에서 형성이상이 동반된 과다형성이 관찰되었다[4]. 대규모 연구에서도 볼 수 있듯이 모든 Brunner 샘 과다형성이 형성이상 또는 악성의 위험성이 없다고 속단하는 것은 문제가 있다고 판단된다.
이번 증례에서는 항문 출혈로 내원한 환자에서 위장관 출혈을 확인하기 위해 상부위장관 내시경 검사를 시행하였고, 우연히 십이지장에 존재하는 Brunner 샘 과다형성을 발견하였다. 조직 검사에서 융모샘종이 나와 용종절제술 이후 시행한 병리조직 검사에서 저등급 형성이상을 보이는 상피층을 확인할 수 있었다. 이는 Brunner 샘 과다형성이 십이지장 샘암의 위험인자인 형성이상을 동반하고 있는 경우가 있어 악성으로 진행할 수 있음을 시사한다. 그러므로 Brunner 샘 과다형성이 발견되는 경우 악성화 진행 가능성을 염두에 두고 상부위장관 내시경 검사 시 세밀하게 관찰하고 철저히 조직검사를 시행하여 그 결과에 관심을 가져야 하겠다.
PDF Links
PubReader
ePub Link
XML Download
Full text via DOI
Download Citation
Print
