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Korean J Med > Volume 82(2); 2012 > Article
설인신경통과 동반된 실신 환자에서 영구형 인공 심박동기 치료

Abstract

설인신경통은 삼킴에 의해 유발되는 극심한 작열통이 설인신경의 지배 영역인 인두, 편도, 후두 부위에 발작적으로 발생하는 드문 질환이다. 설인신경통으로 유발되는 서맥 또는 심장무수축으로 실신이 발생할 수 있고 치명적인 합병증을 초래할 수 있다. 저자들은 설인신경통에 의해 유발되는 심장무수축에 의한 실신으로 영구형 인공 심박동기 치료를 시행한 증례 1예를 경험하였기에 문헌고찰과 함께 보고하는 바이다.

Glossopharyngeal neuralgia is a rare disease that is characterized by sharp pain in the posterior pharynx, tonsils, and larynx, triggered by swallowing. Glossopharyngeal neuralgia can trigger bradycardia or asystole, which can induce life-threatening cardiac syncope. A 55-year-old male was admitted with severe paroxysmal pain in his left jaw and ear, followed by asystole and syncope. We report a patient with cardiac syncope associated with glossopharyngeal neuralgia treated with a permanent pacemaker. (Korean J Med 2012;82:217-220)

서 론

설인신경통은 9번 뇌신경인 설인신경 지배부위인 편도, 귀, 후두, 혀 부위로 발작성 통증이 유발되는 질환이며 음식을 삼키거나, 기침을 하거나, 말을 할 때 유발된다. 설인신경통은 드물게 서맥 또는 심장무수축이 동반될 수 있다고 알려져 있다[1-3]. 저자들은 설인신경통으로 치료 중이던 환자에서 통증으로 유발된 실신으로 내원하여 영구형 인공 심박동기 삽입으로 실신의 호전 효과를 보인 증례를 경험하였기에 문헌고찰과 함께 보고하는 바이다.

증 례

55세 남자 환자로 발작적으로 왼쪽 턱 아래에서 시작하여 귀 뒤로 뻗치는통증과 동반된 실신을 주소로 본원 응급실에 내원하였다. 통증은 10일 전부터 심해지는 양상을 보였고 내원 당일 아침 식사 도중 발작적으로 왼쪽 귀 뒤의 통증이 발생한 직후 10초 정도의 의식소실이 있었고, 수 차례 의식소실 반복되어 내원하였다.
환자는 과거력상 4년 전에 타병원에서 왼쪽 턱 아래에서 귀로 뻗치는 통증으로 삼차신경통 진단하에 미세혈관 감압술을 시행 받았다. 이후에 통증의 호전이 없었고, 다른 병원에서 설인신경통으로 진단받고 carbamazepine 200 mg 투약 후 증상의 호전을 보였으며 6개월 동안의 치료 후 통증의 재발이 없어 투약 중단하였다. 2년 후 설인신경통이 재발하였고 통증과 동시에 어지럼증 호소하여 본원 신경과에 내원하였다. 당시 검사상 뇌 병변 및 인후두 부위의 종양 등의 병변 없었고 자율신경 검사상 이상소견이 없었다. 통증이 유발될 당시에 동서맥이 관찰되었고, 통증 없을 때는 어지럼증 및 동서맥 소견이 관찰되지 않아 경구약으로 통증 조절하기로 하였다. Carbamazepine 300 mg, amitriptyline 50 mg, phenytoin 300 mg, pregabalin 150 mg으로 통증 조절되어 본원 신경과 외래에서 경과관찰하던 중 증상의 호전을 보여 carbamazepine은 투약 중단하였다. 환자는 고혈압, 당뇨, 고지혈증 등의 다른 기저질환은 없었고, 가족력상 특이소견이 없었다.
본원 응급실 내원한 후 왼쪽 턱, 귀 뒤의 발작적 통증과 동반되는 10초 정도의 실신이 1시간 동안 10여 차례 반복되었고, 실신 당시의 모니터 심전도상 3-6초의 심장무수축이 관찰되었고(Fig. 1), 24시간 활동 심전도에서도 6초 정도의 무수축이 여러 번 발생하였으며 증상과 연관이 있었다(Fig. 2). 환자의 경동맥을 압박하였을 때에는 서맥이나 심장무수축 관찰되지 않아 경동맥 과민반응(carotid hypersensitivity)은 배제할 수 있었다. 신경학적 검진 및 뇌 단층 촬영술에서도 특이소견 관찰되지 않았고, 환자의 병력 및 증상으로 설인신경통에 동반된 실신으로 진단하였다. 환자는 순환기내과로 입원하였고, 신경과 협진하에 설인신경통의 조절을 위해 carbamazepine과 phenytoin을 투약함에도 실신이 1시간마다 5회 이상으로 반복적으로 발생하였으며 6초의 심장무수축이 관찰되어 허혈에 의한 뇌 손상 방지를 위해 영구 인공 심박동기를 삽입하였다. 일시형 심박동기로 빠른 속도 심방 자극 시 방실 차단 소견이 보여 DDD형 심박동기를 선택하여 시술하였다(Fig. 3). 인공 심박동기 삽입 이후에도 음식을 먹거나 양치질을 할 때마다 통증이 발생하였고, 시각아날로그척도(visual analogue scale, VAS)상 100/100으로 측정되었으며, 통증이 있을 때 측정한 심전도에서 DDD형 mode에 따른 적절한 심방 및 심실 수축을 볼 수 있었다(Fig. 4). 환자의 통증 조절 위해 carbamazepine을 300 mg으로 증량하였고 통증은 VAS 20/100으로 감소 소견을 보였다. 이후 환자는 통증과 동반된 실신 없이 경과관찰 중이다.

고 찰

설인신경통은 설인신경의 지배영역에 극심한 작열통을 유발하는 드문 질환으로, 통증의 분포는 혀의 기저부, 편도, 인두, 후두에 나타나며 귀 뒤쪽 또는 턱 쪽으로 방사되기도 한다. 주로 음식물을 삼키는 저작활동을 할 때, 말을 할 때, 양치질 등을 할 때 통증이 유발된다[1-4]. 대부분의 설인신경통은 구강인두부위의 기질적 병변에 의해 이차적으로 생기며, 기질적인 병변 없이 발생하는 경우 특발성 설인신경통이라 한다[3]. 특발성 설인신경통은 통증 양상이 삼차신경통으로 오인되기 쉬운 질환이며 삼차 신경통의 약 1%의 비율로 나타난다[2,3]. 본 증례의 환자도 처음에 삼차신경통으로 진단되어 미세혈관 감압술을 받았으나 통증에 호전이 없었고 이후에 설인신경통으로 진단된 경우이다.
설인신경통과 동반된 서맥 및 심장무수축에 의한 실신은 매우 드문 질환으로 최초로 1921년 Harris에 의하여 기술되었고[5] Riley 등은 1942년 실신과 경련을 동반한 설인신경통을 보고하였다[6]. 설인신경통으로 진단된 217명의 환자에서 실신이 발생한 경우는 4예로 보고된 바가 있다[3].
설인신경통과 동반된 서맥 및 심장무수축의 발생 기전은 아직 명확하게 밝혀진 바가 없으나, 가능성이 있는 기전은 다음과 같다. 미주신경과 설인신경이 해부학적으로 위치가 가까워서 뒤쪽 인두 벽에서 발생한 신경전도가 연수로 전도될 때 고립로의 곁가지 신경 다발에 의해 미주신경의 등쪽핵이 자극을 받고, 미주신경의 등쪽핵은 자율 신경핵으로 심장, 기관지, 복부 내장의 부교감 신경절을 자극하는 기전이다. 또 다른 기전으로는 설인신경의 들신경 가지인 경동맥동신경이 경동맥동에서 연수로 자극을 전달함으로써 심박동수와 혈압을 조절하는데 중요한 역할을 하는데, 설인신경의 부수적 과정에서 자극성 혹은 허혈성 병변에서 발생한 신경전도는 고립로의 곁가지 경로를 통하여 미주신경의 등쪽핵을 자극함으로써 과잉 생산된 자극에 의하여 서맥, 저혈압, 실신이 유발된다는 것이다[1-3].
특발성 설인신경통과 동반된 실신의 경우 통증이 실신의 유발요인이므로 통증의 조절이 중요하다. 통증의 조절은 우선 비침습적인 약물로 시작하며 carbamazepine이 널리 사용되며 필요 시 phenytoin을 추가로 경구투여 혹은 서서히 정주하기도 한다[1-3,7]. 약물로서도 충분한 진통효과를 보기가 힘들 경우 신경 차단술이나 미세혈관 감압술 등의 수술적 치료를 하기도 한다[7-9].
통증이 조절되지 않을 경우 반복적으로 발생하는 심장무수축에 의한 치명적인 합병증을 예방하기 위해 인공 심박동기를 사용한 증례가 있다. Khero 등은 신경 절제술을 기다리는 동안 실신을 방지하기 위해 일시형 인공 심박동기를 사용하였고[10], Johnston 등은 설인신경통과 실신이 동반된 환자에서 항경련제와 영구형 인공 심박동기를 삽입하였다[1]. 국내에서도 재발하는 설인신경통에 동반된 심장무수축으로 영구형 인공 심박동기로 치료한 예가 있었다[2].
설인신경통이 자연적으로 치유가 되는 경우가 드물지 않게 있어서 영구형 인공 심박동기의 치료에 있어 논란이 있으나, 자연 치유되는 설인신경통의 경우에도 재발이 흔하게 발생하고 심장 무수축에 의한 허혈성 합병증이 예상치 못하게 재발하게 된다면 치명적일 수 있어서 환자의 상황을 고려하여 영구형 인공 심박동기로 치료할 수 있겠다.
본 증례의 환자는 항경련제 치료를 지속하면서 증상이 호전되어 carbamazepine을 중단하기도 하였으나 설인신경통이 재발하였고, carbamazepine을 다시 복용하였음에도 한 시간 내에 수 차례의 실신을 동반한 심장무수축을 경험하였고, 통증이 조절될 때까지 심장무수축에 의한 합병증을 막기 위하여 영구형 인공 심박동기를 삽입한 경우이다.
설인신경통이 장기적으로 지속되면서 예상치 못하게 통증과 동반된 심장무수축에 의한 실신이 발생할 경우 영구형 인공 심박동기를 삽입하는 것이 치명적인 부작용을 예방하기 위한 방법일 수 있음을 본 증례를 통해 제시하는 바이다.

REFERENCES

1. Johnston RT, Redding VJ. Glossopharyngeal neuralgia associated with cardiac syncope: long term treatment with permanent pacing and carbamazepine. Br Heart J 1990; 64:403–405.
crossref pmid pmc

2. Kim SH, Han KR, Kim DW, et al. Severe pain attack associated with neurocardiogenic syncope induced by glossopharyngeal neuralgia: successful treatment with carbamazepine and a permanent pacemaker: a case report. Korean J Pain 2010; 23:215–218.
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3. Rushton JG, Stevens JC, Miller RH. Glossopharyngeal (vagoglossopharyngeal) neuralgia: a study of 217 cases. Arch Neurol 1981; 38:201–205.
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4. Lee DY, Chung DS, Chung WH. Glossopharyngeal neuralgia-a case report. Korean J Anesthesiol 1983; 16:56–60.


5. Harris W. Persistent pain in lesions of the peripheral and central nervous system. Br Med J 1921; 2:896–900.
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6. Riley HA, German WJ, Wortis H. Glossopharyngeal neuralgia initiating or associated with cardiac arrest. Trans Am Neurol Assoc 1942; 68:28–29.


7. Lee YB, Yoon KB, Lee KH, Han YK. The effect of IV infusion of phenytoin for glossopharyngeal neuralgia. J Korean Pain Soc 1999; 12:119–122.


8. Jeong SU, Lee SH, Jeon YH, Hong JG. The effect of percutaneous glossopharyngeal nerve block for glossopharyngeal neuralgia: a case report. J Korean Pain Soc 2003; 16:84–87.


9. Moon JY, Joh JY, Kim YH, et al. Pulsed radiofrequency treatment in glossopharyngeal neuralgia: a report of 2 cases. Korean J Anesthesiol 2006; 50:115–118.


10. Khero BA, Mullins CB. Cardiac syncope due to glossopharyngeal neuralgia: treatment with a transvenous pacemaker. Arch Intern Med 1971; 128:806–808.
crossref pmid

Continuous electrocardiograph recording (paper speed 25 mm/s) showing sinus arrest after left jaw and ear pain.
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Figure 1.
The holter monitor showing sinus arrest lasting 6 seconds (paper speed 25 mm/s) with left jaw and ear pain and syncopal attack.
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Figure 2.
Chest radiography after permanent pacemaker implantation.
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Figure 3.
Electrocardiograph recording (paper speed 25 mm/s) showing a well-paced rhythm during an episode of neuralgia (A, atrial pacing; B, ventricular pacing).
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Figure 4.
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