Korean J Med > Volume 79(5); 2010 > Article
내시경적 제거와 단기간 항생제 투여로 완치된 기관지 방선균증 2예

요약

이물질과 관련된 기관지내 방선균증은 기침, 가래, 호흡곤란, 반복되는 폐렴을 특징으로 하는 구인두 상재균인 Actinomyces israelii에 의한 감염으로 과거에는 초기 진단이 되지 않아 수술적인 치료 및 장기간의 항생제 치료를 필요로 하였다. 저자들은 기침, 혈담 등을 주소로 내원하여 이물질에 의한 기관지내 방선균증으로 진단된 2명의 환자를 경험하였다. 기관지 내시경을 통해 이물질이 비교적 잘 제거된 경우에는 고식적인 항생제 요법보다 더 짧은 기간의 항생제 치료만으로도 성공적인 치료를 하였기에 보고하는 바이다.

Abstract

Actinomycosis is an uncommon, chronic granulomatous, suppurative disease related to Actinomyces israelii, which is a natural inhabitant of the oropharyngeal cavity and the major human pathogen of actinomycosis. In the past, dramatic presentation of thoracic actinomycosis, in conjunction with prominent chest pain and cutaneous fistulas that discharge sulfur granules, has frequently been reported. However, more recent data indicate that chest wall or rib involvement is now much less common than was previously encountered. This could result in more favorable responses to short-term intravenous antibiotic therapy. Foreign-body-associated actinomycosis is a very rare type of thoracic actinomycosis. We report two cases of endobronchial actinomycosis associated with a foreign body. In both cases, the foreign body was successfully removed by bronchoscopy. Each patient was treated with antibiotics for about 70 days. The duration of antibiotic therapy was relatively short, as compared to conventional therapy. Nevertheless, there was no recurrence or complications over 1 year. (Korean J Med 79:563-568, 2010)

서 론

방선균은 혐기성 방선균 속에 속하며, 구강, 대장, 여성의 자궁경부 등에 정상적으로 집락을 이루고 있다가 점막의 파괴가 생기는 경우에 감염증을 일으키는 것으로 알려져 있다. 가장 흔한 인간의 감염원은 Actinomyces israelii이고, 그 외 Actinomyces naeslundii, Actinomyces odontolyticus 등도 감염을 일으킬 수 있다. 이러한 방선균들은 병원성이 약하기 때문에 점막의 파괴없이는 병을 일으키지 않으나, 이물질이 동반되어 있는 경우에는 감염 확률이 더 높아지는 것으로 알려져 있다. 방선균증의 임상형은 경-안면부가 50~60%로 가장 많으며, 그 뒤로 복부, 흉부 질환은 각각 20%, 15%를 차지한다1,2). 그 중 흉부 방선균증은 흉막이나 폐실질에서 내부 괴사를 동반한 경결 형태로 나타나는데, 기관지 내에서의 방선균증은 그 빈도가 매우 드물며, 특히 이물질과 관련하여 발생한 기관지내 방선균증은 세계적으로도 드물게 보고되고 있고, 국내에서는 3예3-5)만이 증례 보고되어 있으며, 그 중 1예는 폐암과 구별이 필요했고, 다른 1예는 수술로써 제거해야만 했다.
본원의 증례들 중 한 예는 폐암과 구별이 필요했다.

증 례

증례 1

환 자: 59세, 남자
주 소: 호흡곤란, 기침, 혈담
현병력: 한 달 전에 호흡곤란 있어 타병원 내원하여 흡인성 폐렴으로 일주일간 입원치료 하였던 자로, 3일 전부터 소량의 혈담을 동반한 기침과 발열 있어 내원하였다.
과거력: 만성 B형간염 보균자였으며, 1년 전부터 고혈압에 대한 투약 중이었다.
흡연력 및 음주력: 흡연력은 없었으며, 하루에 소주 1병씩 35년간 마셨다.
가족력: 특이소견 없었다.
이학적 소견: 내원 당시 혈압 170/100 mmHg, 맥박수 88회/분, 호흡수 20회/분, 체온 36.6℃였다. 고혈압은 입원 후 자가 혈압약 시작한 후부터 정상적으로 조절되었다. 신체 검사상 전신 상태는 비교적 양호하였고, 흉부 청진에서 심음이나 폐음은 정상이었다. 그 외 특이한 신체의 이상은 보이지 않았다.
검사실 소견: 말초혈액 검사에서 백혈구 13,680/mm3, 혈색소는 15.1 mg/dL, 헤마토크리트 43.6%, 혈소판은 130,000/mm3이었다. 혈청 생화학 검사에서 총 단백질 8.9 g/dL, 알부민 4.8 g/dL, 총 빌리루빈 1.01 mg/dL, AST 20 IU/L, ALT 12 IU/L, 혈액요소질소 19.6 mg/dL, 크레아티닌 1.20 mg/dL이었으며, 혈청 전해질 검사는 특이소견 없었다. 객담에서 시행한 항산성균 도말염색 및 배양은 특이소견 없었다.
방사선학적 소견: 단순 흉부촬영상 오른쪽 아래 폐부위에 음영 증가 소견과 더불어 폐허탈 소견보였으며, 오른쪽 심장 경계부위의 음영이 흐린 것으로 보아 중간엽의 침범을 생각해 볼 수 있었다. 흉부 전산화단층촬영상에서는 중간 기관지에 석회화된 이물질이 관찰되었으며, 그 밑으로 우중엽과 우하엽 기관지의 협착 및 폐 경화가 관찰되었다(그림 1).
내시경 소견: 중간 기관지를 폐쇄하고 있는 황색의 종괴(그림 2A)들이 보여 육안상 폐암종을 배제할 수 없었다. 그 부위에서 조직검사를 시행하였고, 종괴 내에 이물질이 보여, 쥐이빨 생검 겸자로 제거하였고, 생선 가시를 확인할 수 있었다(그림 2B).
병리 소견: 비특이적인 표피세포, 점막하 샘, 석화화 이물질과 설파 과립(그림 3)을 동반한 화농성의 급, 만성 염증이 관찰되었다.
치료 및 경과: 2차례의 굴곡성 기관지 내시경을 이용하여 종괴 및 육아조직을 제거 및 조직 검사하였고, 육안 소견상 보였던 폐암종 의증에 대해 배제 진단하였다. 입원 직후부터 7일간 퀴놀론과 metronidazole계 항생제 정주 후, 경구용 amoxacillin/ clavulanate 1,125 mg을 일일 3회 분할하여 70일간 투여하였다. 그 후 외래 경과 관찰하였고, 입원 1년 후에 기관지 내시경으로 육아종성 종괴의 재발이 없음을 조직 검사로 확인한 후, 현재까지 2년 이상 합병증 및 호흡기 증상없이 외래 추적관찰 중이다.

증례 2

환 자: 65세, 남자
주 소: 흉벽 통증
현병력: 내원 한 달 전부터 오른쪽 흉벽에 통증이 있어, 그 당시 타병원에서 시행한 흉부를 전산화단층 촬영상 우상엽에 결절이 있다고 듣고 추가 검사를 원하여 내원하였다.
과거력: 30여 년 전부터 당뇨에 대해 투약 중이었다.
가족력: 특이소견 없었다.
흡연력 및 음주력: 흡연력은 없었으며, 음주력은 하루에 소주 1병씩 40년간 마셨다.
이학적 소견: 내원 당시 혈압 130/90 mmHg, 맥박수 76회/분, 호흡수 20회/분, 체온 36.0℃였으며, 신체검사상 급성 병색은 보이지 않았고, 흉부 청진에서 심음이나, 폐음은 정상이었다. 그 외 특이한 신체의 이상은 보이지 않았다.
검사실 소견: 말초 혈액검사에서 백혈구 9,470/mm3, 혈색소는 12.6 mg/dL, 헤마토크리트 38.8%, 혈소판은 206,000/mm3였다. 혈청 생화학검사에서 혈액요소질소 17.4 mg/dL, 크레아티닌 1.10 mg/dL이었으며, 그 외에 특이소견 없었다. 객담에서 시행한 항산성균 도말염색 및 배양에서도 특이소견 없었다.
방사선 소견: 흉부 전산화 단층 촬영상 우하엽 기관지 중간부위에 경도의 기관지 벽 조영증강을 동반한 석회화 소견이 보여 이물질로 생각되었다.
내시경 소견: 기관지 내시경상 중간 기관지에 하얗고 기다란 모양의 이물질이 내강을 가로질러 있어 생검 겸자로 제거하였고, 기관지내에서 오랜 시간 동안 변형된 생선 가시로 추정되는 이물질이 확인되었다(그림 4).
병리 소견: 기관지 내시경을 통한 조직 검사상 괴사한 기관지 조직내 방선균증에 합당한 소견인 설파 과립이 관찰되었다(그림 5A, 5B).
치료 및 경과: 한 번의 기관지 내시경을 시행하여 이물질을 제거할 수 있었고, 입원시부터 7일간 3세대 세팔로스포린정주, clarithromycin 경구투여하였고, 그 후 65일간 외래에서 추적관찰하면서 경구용 amoxacillin/clavulanate 1,125 mg을 일일 3회 분할하여 투여하였다. 2개월 후 기관지 내시경 추적관찰상 특이소견 없었으며, 현재까지 1년 이상 호흡기 증상이나 합병증없이 외래 추적관찰 중이다.

고 찰

방선균증은 인간의 구인두에 정상적으로 존재하는 상재균인 Actinomyces israelii에 의한 만성 화농성 감염이다. 방선균에 의한 폐감염은 흔하지 않으나, 대개 만성 치아 감염이나 구인두의 감염의 분비물들이 흡인되어 일어나는 것으로 생각되고 있다. 그러나 최근 항생제 사용률이 높아지고, 구강위생이 향상되어 그 발생률이 감소하였다5,6). 또한 최근에는 흉벽이나 늑골 침범이 그 전보다 빈도가 감소하였는데 이것은 조기에 진단되기 때문으로 추정되며 과거의 6개월에서 12개월 치료보다 단기간의 항생제 투여로 완치될 수 있다는 근거를 제시하고 있다7,8). 방선균은 진균과 흡사하게 분지를 형성하여 천천히 증식하는 막대 모양의 그람 양성 균이며, 병원성이 약하여 에어로졸 형태로 흡인되어 기관지로 들어온다 하더라도, 점막이 파괴되어 있지 않다면 병을 일으키지 않는다. 그러나 일단 발병하여 기관지 벽 주위로 결합 조직이 형성된다면 종양이나 결핵과 유사하게 보일 수 있으므로 조직검사를 통한 감별진단이 필요하다3,4,6). 본 증례 1에서도 기관지 내시경상 폐암종이 의심가는 육안 소견이 관찰되었다. 폐실질이나 흉막 주변에서 육아종 등을 형성하는 흉부 방선균증이 폐암종으로 오인되는 경우는 종종 있지만9), 이물질 관련 기관지내 방선균증이 폐암종으로 오인되는 경우는 세계적으로도 14증례만이 보고되어 있다3,4,10,11). 이물질 관련 방선균증이 종괴를 형성하고 있는 경우 가장 흔한 증상은 기침이었고, 그 외 가래, 객혈, 노작성 호흡곤란, 반복되는 폐렴, 체중감소, 통증, 발한 등이 있었다. 흉부 방사선학적으로는 폐엽침윤을 보이는 경우가 대부분이었고, 종괴 모양의 경화소견, 무기폐, 종격동의 림프절 종대, 흉수소견 등도 관찰되었다. 기관지 내시경상 거의 대부분 기관지를 막고 있는 종괴 소견이 보였다3,4,10,11).
확인된 이물질을 살펴보면, 치아, 단추, 생선뼈, 닭뼈 등이 있었다3,4,10,12-15). Balikian 등은 방사균이 흉부로 간 경우 기관지암과 유사한 종괴, 폐결핵의 공동, 아급성 반점성 폐침윤 등으로 보일 수 있다고 보고하였다16). 흉부 전산화단층촬영에서는 공통적으로 석회화된 구조물이 보였으나, 이러한 방사선 소견은 다른 질환에서도 보일 수 있으므로, 다른 질환과 감별이 필요하며, 특히 본 증례 1과 같이 폐종괴를 동반하는 경우 폐암의 배제진단을 위해 기관지 내시경을 통한 조직생검이 필요하다.
방선균증의 확진에는 객담의 그람염색이나 균배양검사를 이용하기 어렵다. 그 이유는 객담이 나오면서 구인두를 지나게 되면서 검체가 오염되기 때문이며, 상승작용을 하는 다른 균주들의 과증식, 임상에서 혐기성 배양이 부적절하게 이루어지는 경우가 많으며, 객담 채취 이전의 항생제를 사용하는 경우도 흔하기 때문에 객담을 통한 배양 양성률이 낮다. 그러므로 조직검사를 시행하여 확진을 해야 하는데, 방선균의 특징적인 조직소견인 황색의 설파 과립을 확인함으로써 확진한다. 그러나 이러한 구조는 staphylococcus, streptococcus, streptomyces에서도 나타날 수 있다는 점을 유념해야 한다. 황색의 설파 과립이 형성되는 다른 균은 Norcardia가 있겠으나, 이 균은 호기성이며, 항산화 염색에서 약양성을 보이므로 감별진단이 필요하겠다. 본 증례에서도 객담을 통한 진단은 내릴 수 없었고, 조직검사를 통한 설파 과립과 염증의 양상을 이용함으로써 진단을 내릴 수 있었다.
방선균증의 내과적 치료는 전통적으로 고용량의 항생제를 장기간 사용 즉, 2~6주간 정주용 페니실린 사용 후에 6~12개월 경구용 항생제를 사용하는 것을 권고하였다. 그러나 이러한 개념은 흉부 방사선균증이 만성적으로 진행된 상태에서 진단되었던 과거의 개념이며, 최근 Kinner 등은 흉부방선균증 환자 19명에 대해 중앙값 6주의 항생제 치료로 좋은 치료 성적을 내었고17), Hsieh 등은 흉부 방선균증 환자 17명에 대해 10~14일간 정주 항생제 사용 후 3개월 가량의 경구 항생제를 사용하여 좋은 경과를 보임으로써 모든 환자에서 항생제를 장기간 사용하는 것은 불필요하리라 사료된다5). 그리고 이물질에 의한 기관지내 방사선균증의 경우에는 이물질 제거가 필수적이다.
이물질과 관련되어 기관지 내시경으로 제거한 우리나라의 경우에서는 김 등3)의 예에서 penicillin G 1천만 단위씩 2주간, 그 후 경구로 전환하여 4주간 총 6주간 투여하였는데, 다른 김 등4)의 예에서는 초기 6주간 penicillin G를 일일 용량 2천만 단위씩 정맥주사하였고, 그 후 benzylpenicillin G 경구제제 320만 단위를 일일 4회 분할하여 1년간 투여하였고, 두 증례의 경우는 치료기간이 차이가 너무 크다. 본원의 예에서는 70일, 72일 항생제 투여로 완치할 수 있었고, Lee 등5)이 수술로 완전 제거한 후 20일, 34일 항생제 투여기간보다는 다소 긴데, 기관지 내시경으로 100% 완전히 병변의 제거가 어렵기 때문에 수술한 경우보다 치료기간이 조금 더 긴 것이 타당하다고 생각한다. 과거에는 이물질 제거를 위해 수술적인 방법을 사용하는 경우가 많았으나, 최근에는 기관지 내시경을 이용한 이물질 제거가 일반적이다. 기관지 내시경적으로 이물을 제거하는 경우에는 생검 겸자, 기관지 흡인, YAG 레이저, 냉동 요법 등이 이용될 수 있다. 본 증례에서는 생검 겸자를 이용하여 성공적으로 이물질을 제거한 후, 추천되었던 치료 기간보다 짧게 항생제를 정주 후 경구투여하였고, 성공적인 치료 성과를 얻었다. 그러므로 이물질이 적절히 제거된 기관내 방선균증에서 항생제 사용 기간에 대해서는 향후 더 많은 자료 수집과 연구가 필요하리라 사료된다.

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Case 1: The chest CT finding on admission. Nearly obatructed right intermediate bronchus was seen with calcified material.
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Figure 1.
Case 1: Bronchoscopically, (A) there was seen subtotal occlusion of the right intermediate bronchus by polypoid mass and oedematous mucosa with yellow-white exudate. (B) A fish bone-like foreign material was seen.
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Figure 2.
Case 1: Microscopically, (A) H&E stained histologic slide showed Actinomyces colonies (arrow). (B) There were filamentous, branching bacteria at the periphery of the sulfur granule (methenamine silver stain, ×200).
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Figure 3.
Case 2: Fiberoptic bronchoscopy showed narrowing right intermedial bronchus with yellow, longitudinal foreign body.
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Figure 4.
Case 2: (A) Microscopic examination revealed sulfur granules (arrow). (B) Bronchoscopic biopsy specimen showed an irregular shaped clump of basophilic material to be consistent with sulfur granule (methenamine silver stain, ×200).
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Figure 5.
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